Per Östberg

H. Hybbinette y col. Revista de Trastornos de la Comunicación 89 (2021) 106076

1. Introducción

1.1. Fondo

Los problemas de comunicación son secuelas comunes después de un accidente cerebrovascular, lo que resulta en afasia, un trastorno del
lenguaje y/o trastornos motores del habla, como disartria y apraxia del habla (AOS). Clásicamente, la AOS se define como "un trastorno neurológico
del habla que refleja una capacidad deteriorada para planificar o programar comandos sensoriomotores necesarios para dirigir movimientos que
resultan en un habla fonética y prosódicamente normal" (Duffy, 2020, p. 4). El AOS se caracteriza por una velocidad del habla lenta, dificultades en
la producción de sonido y prosodia interrumpida (McNeil, Robin y Schmidt, 2009). La AOS después de un accidente cerebrovascular casi siempre va
acompañada de afasia (Graff­Radford et al., 2014; Haley, Jacks y Cunningham, 2013; Moser, Basilakos, Fillmore y Fridriksson, 2016) y la naturaleza
de la AOS como un trastorno motor o un trastorno lingüístico ha sido debatido a lo largo de los años. Molloy y Jagoe (2019) utilizaron una
metodología de revisión de alcance que consistió en una encuesta en línea dirigida a logopedas internacionales (SLP) y una revisión de 157 estudios
publicados entre 1997 y 2017 que involucraban a personas con AOS adquirida. El estudio reveló que los criterios de diagnóstico para AOS variaron
universalmente, tanto en la investigación como en la práctica clínica, pero la selección y el uso de criterios de diagnóstico específicos no se
asociaron con la ubicación o experiencia de los SLP. Como nota positiva, se encontró una tendencia hacia una mayor coherencia de los criterios
diagnósticos en los últimos años.

Aunque aún no se ha alcanzado un consenso completo sobre una definición teórica y criterios de diagnóstico, ahora es evidente que la AOS es una
entidad teórica y clínicamente separable tanto de la afasia como de la disartria (McNeil, Ballard, Duffy y Wambaugh, 2016). A pesar de esta información,
los procedimientos de diagnóstico para AOS no están bien establecidos. No existe un estándar de oro universalmente aceptado para los procedimientos
de evaluación y faltan instrumentos de evaluación válidos y confiables (Haley, Jacks, de Riesthal, Abou­Khalil y Roth, 2012; Molloy y Jagoe, 2019;
Strand, Duffy, Clark y Josephs , 2014).

En 2014, Strand y sus colegas de la Clínica Mayo presentaron un nuevo instrumento de evaluación para el diagnóstico de AOS: la Escala de
calificación de la apraxia del habla (ASRS). El instrumento se desarrolló principalmente con fines de investigación para estudiar individuos con afasia
progresiva y AOS progresiva, diseñado para ayudar en la descripción y cuantificación de las características del habla comúnmente asociadas con
AOS.

Sin embargo, también se reconoció el potencial de la ASRS como herramienta valiosa en entornos clínicos. La ASRS original (ASRS 1.0) incluía
calificaciones de 16 características calificadas perceptualmente en una escala de 5 puntos. Para respaldar el diagnóstico diferencial, las características
se organizaron en cuatro categorías diferentes que reflejan si (a) se consideran discriminativas de AOS; (b) puede ser evidente en pacientes con AOS
pero también puede manifestarse en pacientes con afasia; (c) puede ser evidente en AOS pero también puede observarse en pacientes con disartria; o
(d) puede ser evidente en la AOS pero también puede estar presente en la afasia o la disartria. Las calificaciones debían basarse en el habla
conectada, la repetición de palabras y oraciones y tareas de velocidad de movimiento alternadas y secuenciales. La puntuación total máxima fue de 64
puntos con una puntuación de corte recomendada para el diagnóstico de AOS de 8 puntos (Strand et al., 2014).

Strand y dos de sus colegas de la Clínica Mayo analizaron tanto la confiabilidad como la validez del ASRS 1.0. La validez quedó demostrada
por puntuaciones totales de la ASRS significativamente más altas en los participantes con AOS que en los que no, según un diagnóstico clínico
independiente, así como por cálculos de sensibilidad en diferentes valores de corte (96 % con un punto de corte de 8). Además, las puntuaciones
de la ASRS se correlacionaron fuertemente con los juicios clínicos sobre la gravedad de la EAO. La confiabilidad se examinó con base en los
resultados de la ASRS de 10 participantes de un grupo de 133 personas con afasia progresiva y/o AOS progresiva; tres con AOS y afasia
agramática, tres con AOS primaria progresiva y cuatro con afasia progresiva sin AOS. La muestra se seleccionó de forma cuasialeatoria, según la
clasificación diagnóstica y la gravedad de la EAO. La confiabilidad inter e intrajueces se calculó mediante coeficientes de correlación intraclase (ICC).
Los resultados generales de la CPI entre los tres evaluadores fueron excelentes, con una puntuación total de la CPI entre jueces de 0,94 y las CPI
intrajueces oscilaron entre 0,91 y 0,98. No se especificaron el modelo, tipo y definición de ICC (para obtener descripciones de las fórmulas ICC,
consulte la Sección 2.4.1. Selección de fórmulas ICC). Strand et al. señaló que la confiabilidad puede haber aumentado por el hecho de que los
evaluadores participantes eran los mismos que los investigadores que desarrollaron la escala. Estos investigadores tienen un alto nivel de
conocimientos y muchos años de experiencia conjunta en trastornos motores del habla. Los autores especularon que los valores de confiabilidad
probablemente serían más bajos entre los médicos menos experimentados. Para examinar más a fondo la idoneidad clínica de la ASRS, Strand et
al. Recomendaron que la confiabilidad de la ASRS se estudiara en un grupo de SLP con menos experiencia en el diagnóstico de AOS que los
evaluadores originales. También sugirieron aplicar el instrumento en un grupo de individuos con AOS después de un accidente cerebrovascular
(Strand et al., 2014).

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 Desde la creación de la ASRS en 2014, se ha llevado a cabo un desarrollo continuo del instrumento. En lugar de los 16 ítems originales de la
primera versión, tanto la versión posterior ASRS 2.0 (Clark, Duffy, Strand, & Josephs, 2016) como el ASRS 3.0 actual constan de 13 ítems (Utianski
et al., 2018). El ASRS 2.0 es muy similar al ASRS 3.0, ya que consta de los mismos 13 ítems y utiliza una escala de calificación de 5 puntos con
descriptores operativos adicionales para cada nivel de calificación. La principal diferencia entre estas dos versiones es que ASRS 2.0 todavía está
organizado de acuerdo con el ASRS 1.0 original, con observaciones de errores fonéticos y prosódicos distribuidos en toda la escala para ayudar al
diagnóstico diferencial, mientras que los ítems en ASRS 3.0 están organizados según si son rasgos articulatorios, rasgos prosódicos u otros rasgos.

El ASRS 1.0 se ha utilizado en varios estudios de afasia progresiva y apraxia progresiva del habla (por ejemplo, Botha et al., 2014, 2018; Duffy et al.,
2015, 2017; Josephs et al., 2013) y también se ha aplicado en Algunos estudios sobre AOS debido a un accidente cerebrovascular (p. ej. , Basilakos,
Rorden, Bonilha, Moser y Fridriksson, 2015; Moser et al., 2016). El objetivo principal de los dos últimos estudios mencionados fue investigar las
correlaciones anatómicas de la AOS después de un accidente cerebrovascular, por lo que la confiabilidad de la ASRS no fue el foco de atención. Sin
embargo, en ambos estudios se informó la confiabilidad entre jueces de la ASRS.

En el estudio de Basilakos et al. (2015) los evaluadores fueron dos SLP certificados por la Asociación Estadounidense del Habla, el Lenguaje y
la Audición. El evaluador principal fue un SLP con experiencia previa en el uso del ASRS para clasificar conductas de producción del habla. La
confiabilidad entre jueces se calculó utilizando la fórmula ICC que especifica un modelo mixto de dos factores, basado en mediciones únicas con
medidas de consistencia (para obtener descripciones de las fórmulas ICC, consulte la Sección 2.4.1. Selección de fórmulas ICC). El resultado informado indicó
una buena confiabilidad para estos evaluadores, con un valor ICC total de 0,88 para los 16 ítems. En Moser et al. (2016), la puntuación fue realizada de forma
independiente por dos SLP certificados por la Asociación Estadounidense del Habla, el Lenguaje y la Audición. El ICC se calculó para cada uno de los 16 ítems
calificados en la ASRS. En su artículo, se informó una medida promedio de 0,95. No se presentó más información sobre los resultados de la ICC.
Recientemente, Wambaugh, Bailey, Mauszycki y Bunker (2019) investigaron la confiabilidad entre jueces y la validez del ASRS 3.0 en individuos con AOS
adquirida y afasia. Hubo una correlación de moderada a fuerte entre la puntuación total de ASRS 3.0 y la inteligibilidad de las palabras medida mediante la
Evaluación de inteligibilidad del habla disártrica (ASSIDS; Yorkston y Beukelman, 1981), lo que indica un grado de validez concurrente para el ASRS 3.0. Estos
resultados también están en línea con los hallazgos de Haley, Smith y Wambaugh (2019), quienes informaron fuertes correlaciones entre la puntuación total de
ASRS 3.0 y las medidas de precisión de palabras y/o sonidos. El otro objetivo de Wam-baugh, Bailey, Mauszycki y Bunker (2019) fue examinar la confiabilidad
del ASRS 3.0 cuando las calificaciones fueron realizadas por investigadores no involucrados en la creación del instrumento. En cambio, estas calificaciones fueron
realizadas por dos expertos con amplia experiencia mutua en investigación en el campo de AOS, pero de un laboratorio distinto al de los desarrolladores de
ASRS. Hubo un breve período de capacitación para aclarar dudas sobre algunos de los ítems de la escala antes de que comenzara el procedimiento de
calificación. Luego, los investigadores calificaron de forma independiente la presencia y gravedad de AOS aplicando la ASRS 3.0 en muestras de habla de 28
participantes con afasia crónica (27 después de un accidente cerebrovascular más un paciente después de una l esión cerebral traumática; 19 tenían afasia de
Broca, siete afasia anómica y uno tenía afasia global). Los participantes fueron incluidos porque su fuente de referencia (SLP practicantes) consideró que los
síntomas de AOS estaban presentes, mientras que los individuos sin sospecha de AOS no fueron reclutados para este proyecto. La confiabilidad entre jueces de
las calificaciones de ASRS 3.0 se midió utilizando la fórmula ICC, un modelo de efectos aleatorios bidireccional, mediciones únicas con medidas de consistencia.
Se demostró un fuerte acuerdo entre los dos evaluadores, con un valor ICC de 0,95, IC del 95 % [0,90, 0,98] para el resultado de la puntuación total. Los
investigadores concluyeron que el resultado general brindó apoyo adicional para el uso de la puntuación total de ASRS 3.0 como indicador de gravedad de AOS,
pero que se necesita más información sobre los diferentes niveles de gravedad de AOS y resultados de ASRS. También se solicitaron más investigaciones sobre
si estos resultados se extenderían a evaluadores menos experimentados, sin amplias experiencias mutuas como investigadores y/o médicos (Wambaugh et al.,
2019).
Hoy en día, hay escasez de investigaciones sobre AOS en pacientes con accidente cerebrovascular temprano, así como sobre la historia natural del trastorno
(Basilakos, 2018). La prevalencia de AOS y su gravedad típica después de un accidente cerebrovascular también son inciertas. En la experiencia clínica, la AOS
grave ocurre con frecuencia en etapas agudas después de un accidente cerebrovascular, más a menudo junto con afasia severa. Según Duffy (2020), la AOS
grave en combinación con afasia grave probablemente ocurre con mucha más frecuencia que la AOS leve o pura, pero lamentablemente está menos estudiada
que las formas más leves. Las características de la AOS grave también pueden diferir hasta cierto punto de las de las formas más leves de AOS. Por lo tanto,
la producción del habla en el AOS grave puede limitarse a unas pocas expresiones significativas o incomprensi bles e incluso los intentos de producir o imitar
sonidos del habla aislados pueden ser erróneos. La apraxia oral no verbal (NVOA) también suele estar presente (Duffy, 2020). Debido a que las personas con
AOS grave a menudo tienen una producción del habla muy limitada, se reconoce que estos individuos muestran menos características que definen formas más
leves de AOS (Hickok et al., 2014). Aunque se sabe que las evaluaciones del habla y el lenguaje en las primeras etapas después de un accidente
cerebrovascular son un desafío, el diagnóstico preciso en una fase temprana es esencial tanto en la investigación como para iniciar el tratamiento correcto en el
manejo clínico. Varios estudios han proporcionado resultados prometedores para la ASRS, pero aún no está completamente determinado si la ASRS es un
instrumento confiable para la evaluación de las formas más graves de AOS (Wambaugh et al., 2019). Otra pregunta es si las calificaciones de la ASRS se
pueden llevar a cabo de manera confiable mediante SLP practicantes reclutados en diferentes entornos clínicos y sin una larga experiencia común y capacitación
conjunta en la evaluación de AOS. Por lo tanto, el propósito de este estudio fue abordar estas preguntas.

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1.2. Objetivo

El objetivo específico de este estudio fue examinar la confiabilidad intra e interjueces de la ASRS en un grupo de SLP clínicamente practicantes sin una
larga experiencia común en la evaluación de individuos con discapacidades del habla y el lenguaje en una fase temprana después de un accidente
cerebrovascular. Un objetivo adicional fue estudiar la aplicabilidad de la ASRS en una muestra que incluye personas con graves alteraciones del habla y del
lenguaje, como se observa a menudo en la fase temprana posterior al inicio del accidente cerebrovascular.

2. Métodos

2.1. Participantes

2.1.1. Selección de participantes

La base para la selección de los participantes fue el objetivo de reclutar un grupo representativo de los pacientes en la sala de hospitalización real, es decir,
individuos con discapacidades del habla y del lenguaje de diversa gravedad en los primeros seis meses después del accidente cerebrovascular. Por lo tanto, la
muestra incluyó tanto a participantes con afasia grave y signos de AOS grave/marcada, como a un pequeño grupo de participantes con características de AOS
muy sutiles/no obvias en el examen clínico.

La muestra de participantes se recopiló de un grupo de pacientes que habían sufrido un accidente cerebrovascular y que se incluyeron en un estudio
longitudinal sobre el habla, el lenguaje y la función motora de la mano en una gran clínica de rehabilitación en un hospital universitario (Identificador de
ClinicalTrials.gov: NCT02878304). El estudio fue aprobado por la Junta Regional de Revisión Ética de Estocolmo y todos los participantes dieron su consentimiento
informado antes de participar. Dado que este estudio incluyó personas con afasia, la información tanto oral como escrita se modificó y presentó de una manera
amigable para la afasia, de modo que las personas con habilidades lingüísticas comprometidas también pudieran acceder a ella. De una recopilación de datos de
treinta y seis participantes grabados en video, se

seleccionaron para el estudio de confiabilidad diez muestras de participantes representativas del grupo de participantes descrito anteriormente. Todos los participantes se
encontraban en los primeros seis meses después del primer accidente cerebrovascular, la mayoría (80 %) en las primeras 4 a 6 semanas después del primer accidente
cerebrovascular.

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videoclips, no en una evaluación presencial más extensa, típica de la práctica clínica. Sin embargo, un análisis perceptual realizado viendo grabaciones de vídeo no es
necesariamente una desventaja, ya que permite evaluaciones repetidas que la mayoría de las veces no son factibles en una situación clínica.

Se animó a todos los evaluadores a informar observaciones o preguntas que surgieran durante el procedimiento de calificación, por escrito o en
una reunión personal con el primer autor. Con frecuencia se informaron reflexiones sobre deficiencias en la escala perceptual al calificar este número
de ítems y limitaciones de la memoria de trabajo en línea con los hallazgos de Kent (1996) . También se hicieron varios comentarios sobre la
incertidumbre sobre algunas definiciones de elementos y descriptores de nivel. Sin embargo, la mayoría de las observaciones y preguntas se referían
a elementos del ASRS que requieren que el participante produzca palabras de más de una sílaba (discutido anteriormente). También hubo preguntas
sobre cómo calificar el ítem 3.1., 'SMR del habla deliberadas, secuenciadas lentamente, segmentadas y/o distorsionadas en comparación con los
AMR' en participantes que no mostraron capacidad para producir AMR o SMR. ¿Debería calificarse esto como 0 ('no observado en ninguna tarea/no
más de una ocurrencia') o como 4 ('casi siempre evidente y marcado en severidad/anotado en la mayoría de las expresiones en la mayoría de las
tareas y lo suficientemente severo como para afectar la inteligibilidad')? Para mejorar la precisión al evaluar la AOS grave, sería útil una revisión
menor de las definiciones de las alternativas de respuesta en la ASRS. Como ya lo sugirieron Strand et al. (2014), también podría resultar
instructivo proporcionar ejemplos en vídeo que ilustren todas las características calificadas en la escala y reflejen su prominencia o gravedad. Dado
que las oportunidades para participar en la formación conjunta suelen ser limitadas, esta podría ser una forma alternativa de apoyar la formación de
los médicos y el desarrollo de evaluaciones más válidas. Esto también brindaría a los médicos e investigadores la oportunidad de calibrar sus
evaluaciones y contrarrestar el hecho de que las características de AOS puedan interpretarse de manera diferente entre diferentes grupos en
diferentes ubicaciones geográficas. Un método adicional para mejorar la confiabilidad podría ser incluir en el protocolo métricas operativas bien
definidas de síntomas específicos de AOS. Como sostienen, por ejemplo, Haley et al. (2012, 2019) y Basilakos et al. (2017), la incorporación de
mediciones directas de características específicas de AOS ayudaría al médico a centrarse en la evaluación de un solo síntoma a la vez. Esto
también mejoraría la objetividad y la transparencia del diagnóstico de AOS.
Un aspecto metodológico importante de este estudio fue la selección de la fórmula ICC adecuada. Dado que diferentes formas de ICC pueden
dar resultados diferentes cuando se aplican al mismo conjunto de datos, es esencial seleccionar la fórmula correcta (Koo & Li, 2016). Los valores
(en un conjunto de datos) basados en resultados medios de varias mediciones son en la mayoría de los casos más similares entre sí que los
valores que representan una sola medición. Por lo tanto, los valores de medidas únicas en ICC suelen ser más bajos que los valores de medidas
promedio (Trevethan, 2016). A modo de ejemplo, el ICC entre jueces para la puntuación total de la ASRS en este estudio habría sido 0,88, IC del
95 % [0,84, 0,91]) si se hubiera utilizado el índice de medidas promedio, para compararlo con el índice de medidas individuales más apropiado de
0,42, 95. % IC [0,35, 0,50] informado aquí. La elección de la definición de la CCI también afecta el resultado, donde la definición de acuerdo
absoluto generalmente genera un resultado más bajo que la definición de consistencia (Koo & Li, 2016). Si se hubiera aplicado la definición de
consistencia en nuestro análisis, se habría obtenido un resultado de puntuación total entre jueces de la CPI ligeramente superior de 0,44, IC del 95
% [0,38, 0,52]. De acuerdo con las recomendaciones de Trevethan (2016), para mejorar la comparación entre diferentes estudios, es importante
utilizar el ICC apropiado y garantizar que siempre se reporte información adecuada sobre las selecciones.
Este estudio tiene varias limitaciones. En primer lugar, no se puede desentrañar completamente si los resultados inaceptablemente bajos de
confiabilidad intra e interjueces deben atribuirse al nivel de gravedad del AOS en nuestra muestra de habla (presumiblemente con participantes con
discapacidades más severas que en estudios anteriores), o a los diferentes orígenes y /o la limitada formación mutua con la ASRS en nuestros
evaluadores.
Aunque la mayor magnitud del desacuerdo se produjo en la evaluación de los participantes con discapacidades graves, también se encontró un
acuerdo bajo en la evaluación de los participantes con discapacidades más leves. Estos hallazgos indican que para los médicos sin experiencia en
investigación o sin una larga formación mutua en la evaluación de AOS, hubo dificultades generales en la aplicación de la ASRS. Como posible
factor que contribuye a los resultados de baja confiabilidad, también se observaron signos de limitaciones en el diseño actual de la ASRS para
evaluar la AOS grave en este tamaño de muestra restringido. Por lo tanto, se recomienda realizar más investigaciones en muestras más grandes
con diferentes niveles de gravedad y grupos de evaluadores clínicos.
En segundo lugar, estos resultados se aplican a la versión sueca del ASRS. Sin embargo, dada la similitud de los idiomas sueco e inglés y la
aplicabilidad translingüística de los ítems de la ASRS para calificar las características de AOS, el uso de una versión sueca probablemente no tuvo
ninguna influencia importante en los resultados. Por lo tanto, creemos que nuestros hallazgos pueden ser válidos para versiones de la ASRS en
otros idiomas. Otro punto se refiere al uso del ASRS 2.0 en este estudio, con los ítems organizados de acuerdo con la versión original. No se
puede excluir que el ASRS 3.0, con ítems ordenados en características articulatorias, características prosódicas u otras características, podría haber
facilitado la puntuación y, por lo tanto, mejorado en cierta medida la confiabilidad intra e interjueces. Sin embargo, dado que estas dos versiones
son muy similares, creemos que nuestros hallazgos son válidos tanto para ASRS 2.0 como para 3.0.
Finalmente, la importante cuestión de la validez diagnóstica de la ASRS quedó fuera del alcance de este estudio, que sólo se refiere a la
confiabilidad intra e interjueces de la versión sueca de la ASRS entre evaluadores en un entorno clínico. El tema central de establecer la validez
concurrente de la escala debe investigarse más a fondo en estudios más amplios diseñados para ese propósito.
Existe una necesidad reconocida de mejorar el diagnóstico de AOS. Es muy necesario un instrumento de evaluación confiable, aplicable a la
AOS en todos los niveles de gravedad en entornos clínicos. Varios estudios han encontrado un apoyo prometedor para la ASRS. Es de esperar que
los resultados de este estudio puedan contribuir a un mayor desarrollo del instrumento.

Declaración de contribución de autoría CRediT

Helena Hybbinette: Análisis formal, Adquisición de fondos, Investigación, Administración de proyectos, Recursos, Redacción - borrador original.
Per Ostberg: Conceptualización, Análisis formal, Adquisición de fondos, Metodología, Supervisión, Redacción: revisión y edición.
Ellika Schalling: Conceptualización, adquisición de fondos, metodología, supervisión, redacción: revisión y edición.

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Utianski, RL, Duffy, JR, Clark, HM, Strand, EA, Botha, H., Schwarz, CG, et al. (2018). Subtipos prosódicos y fonéticos de apraxia progresiva primaria de
discurso. Cerebro y lenguaje, 184 , 54–65.
Wambaugh, JL, Bailey, DJ, Mauszycki, SC y Bunker, LD (2019). Fiabilidad entre evaluadores y validez concurrente para la escala de calificación de apraxia del habla 3.0:
Aplicación con personas con apraxia adquirida del habla y afasia. Revista estadounidense de patología del habla y el lenguaje, 28(2S), 895–904.
Yorkston, KM y Beukelman, DR (1981). Evaluación de la inteligibilidad del habla disártrica. Austin, TX: Pro-Ed.

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