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CASO
DisfagiaCLÍNICO
secundaria a tiroides lingual

Disfagia secundaria a tiroides lingual


Dr. Kuauhyama Luna-Ortiz,* Dr. Mario A. Rascón-Ortiz,*
Dr. Mario Tamez-Velarde,* Dr. Adalberto Mosqueda-Taylor**
* Departamento de Cirugía de Cabeza y Cuello en el Instituto Nacional de Cancerología. ** Departamento de Atención a la Salud, Universidad
Autónoma Metropolitana Xochimilco.
Correspondencia: Kuauhyama Luna-Ortiz. Av. San Fernando No. 22, Del. Tlalpan, México, D.F. C.P. 14080.
Correo electrónico: kuauhyama@starmedia.com; kuauhyama@hotmail.com

Recibido para publicación: 10 de octubre de 2003.


Aceptado para publicación: 27 de mayo de 2004.

RESUMEN Antecedentes: la tiroides lingual (TL) es SUMMARY Background: Lingual thyroid is a rare
una entidad rara que obedece a un desarrollo embrio- developmental anomaly originating from aberrant em-
nario aberrante en el descenso que la glándula experi- bryogenesis during descent of the gland from its site
menta desde su sitio de origen, en la base de la lengua, of origin, the foramen caecum, to its eutopic loca-
hasta su sitio eutópico. Objetivo: se presenta el caso de tion. Objective: We present the case of a 30-year-old
TL en una paciente femenina de 30 años de edad, con un female with a history of dysphagia and pharyngeal
cuadro clínico de disfagia y sensación de cuerpo extra- foreign body sensation over the past 12 months, asso-
ño faríngeo de un año de evolución, asociado a hipoti- ciated with hypothyroidism. Methods: Diagnostic and
roidismo. Métodos: se discute su abordaje diagnóstico therapeutic approaches are discussed. Results: Diag-
y tratamiento. Resultados: se diagnostica TL, por lo que nosis of lingual thyroid was made and transoral thyroi-
se decide realizar una tiroidectomía transoral como pro- dectomy was performed as procedure-of-choice. Micros-
cedimiento quirúrgico de elección. El diagnóstico defi- copic analysis revealed normal thyroid tissue with
nitivo fue de tejido tiroideo normal, con presencia de abundant colloid. The patient had an uneventful reco-
abundante material coloide. La paciente tuvo una evo- very and was discharged 2 days after surgery. Gamma-
lución posquirúrgica sin complicaciones y fue dada de gram with Tc99m was scheduled for postoperative follow-
alta al segundo día postoperatorio para su posterior con- up. Conclusions: Transoral lingual thyroidectomy
trol con gammagrafía con Tc99m. Conclusión: la tiroi- followed by life-long hormonal therapy is the appropia-
dectomía lingual transoral, seguida de tratamiento hor- te approach for patients with severe symptoms due to
monal vía oral de por vida es el abordaje adecuado para lingual thyroid hypertrophy associated with hypothyroi-
los pacientes que cursen con sintomatología severa e dism.
hipotiroidismo con hipertrofia de la TL.

Palabras clave: tiroides lingual, tiroidectomía lingual Key words: Lingual thyroid, transoral lingual thyroi-
transoral, hipotiroidismo, disfagia. dectomy, hypothyroidism, dysphagia.

INTRODUCCIÓN pretraqueal anterior al cartílago tiroides. De esta manera,


una glándula tiroides ectópica se puede localizar a cual-
En 1869, Hickman describió un tumor congénito de la quier nivel del trayecto de descenso, iniciando en la base
base de la lengua que comprimía la epiglotis, provocan- de la lengua hasta por debajo del hueso hioides.2 Se de-
do la muerte por asfixia de un neonato antes de cumplir fine como ectópico a todo aquel tejido tiroideo que se
un día de vida. Hoy en día se sabe que el tumor era una encuentre fuera de los espacios anatómicos anteriores al
TL y es por ello que se atribuye a Hickman la primera segundo, tercero y cuarto anillos traqueales.1 Hay cua-
descripción de esta entidad.1 tro formas de tiroides ectópica del tracto aerodigesti-
La glándula tiroides se desarrolla a nivel del foramen vo superior que, en orden de frecuencia, son: la tiroi-
cecum, a partir del piso de la faringe primitiva, para lue- des lingual (90%),1 sublingual (en sus variantes supra
go descender desde la base de la lengua hasta el espacio o infrahioidea), tiroglosa e intralaringotraqueal.3 Se
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han descrito, asimismo, casos muy raros de tejido ti- sistencia sólida, no doloroso, sin presencia de adenopa-
roideo ectópico en ganglios linfáticos cervicales, esófa- tías regionales (Figura 1). Los resultados de la prueba
go, senos piriformes, mediastino superior, septum inter- de función tiroidea fueron los siguientes: T3 = 92.8 ng/
ventricular cardiaco, diafragma e incluso en sitios tan dL (normal = 80-220 ng/dL); T4 = 5.15 µg/dL (normal =
distantes como el hígado.3,4 4.8 – 12 µg/dL); TSH = 34 µUI/mL (normal = 0.25 –
Se ha calculado la prevalencia de TL en la población 4.30 µUI/mL).
mundial en 1:100,000,5,6 mostrando dos picos en su dis- Se realizó un gammagrama tiroideo con Tc99 mostran-
tribución por edades, uno a los 12.5 años y otro a los do concentración de radiotrazador en forma homogénea
40.5 años de edad.7,8 Tiene un predominio en el sexo a nivel de la base de la lengua, observando tiroides ectó-
femenino con una relación desde 3:1 hasta 7:1, según pica sin evidencia del tiroides en su posición anatómica
diferentes series.3,5,9 Se ha documentado hipotiroidismo normal (Figura 2).
desde 15% hasta 33% de los casos de TL10 y, similar-
mente, hasta 30% de TL en casos de hipotiroidismo con-
génito.11 La TL es el único tejido tiroideo funcional del
paciente hasta en 70% de los casos.9
Un estudio que incluyó 200 autopsias de individuos
“normales” demostró tejido tiroideo ectópico en 10%
de los casos, sin diferencias significativas en cuanto al
sexo.12
El debut clínico de la TL generalmente incluye sín-
tomas como: disfagia, sensación de cuerpo extraño, al-
teraciones de la voz, obstrucción intermitente de vías
aéreas y sangrado. Entre los factores precipitantes del
inicio de sintomatología por una TL se describen los
estados de estrés metabólico, en los que el requerimien-
to de hormonas tiroideas aumenta de manera conside-
rable, tales como el embarazo, el inicio de la pubertad, Figura 1. Visión intraoral de la lesión ovoidea en base de la len-
gua, de consistencia firme y color rojizo, con vasculatura abun-
trauma o infecciones;6,7 se cree que el organismo es de dante.
alguna manera incapaz de satisfacer dichos requerimien-
tos y ello condiciona un aumento en la secreción de hor-
mona estimulante del tiroides (TSH),9 con la consecuente
estimulación “bociógena” sobre el tejido tiroideo que
ulteriormente, y dada su localización, condicionará un
amplio, pero muy sugestivo espectro de la sintomatolo-
gía ya descrita. Se reporta un caso de TL en una paciente
con un cuadro de disfagia, para discutir abordaje diag-
nóstico y tratamiento.

CASO CLÍNICO

Paciente femenina de 30 años de edad, la cual acude a


consulta por disfagia a sólidos y sensación de cuerpo ex-
traño en la orofaringe y laringe de un año de evolución.
Aunado al cuadro se reporta pérdida ponderal de 7 kg
(correspondiente a 11% de su peso), además de antece-
dente de infecciones recurrentes de vías aéreas superio-
res. No refiere antecedentes de embarazos ni cirugías. A
la exploración física se encontró un tumor en la base de la
Figura 2. Gammagrafía con Tc99m muestra concentración del
lengua de aprox. 2 x 2 x 2 cm, color rojizo, con base fija a radionúclido en la base de la lengua y ausencia de tiroides en posi-
la superficie de base de la lengua, vascularizado, de con- ción normal.
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La tomografía computada (TC) mostró una lesión de berculosis y amiloidosis.3,4,7,9 La sintomatología que pre-
2.5 a 3 cm en parte central de la base de la lengua a nivel sentan los pacientes con TL es un verdadero abanico de
de la orofaringe en línea media, así como en la región de posibilidades y se debe en gran parte a las característi-
la vallecula que desplazaba parcialmente la epiglotis, la cas de la localización del tumor, así como a su vascula-
cual mostraba un reforzamiento lateral y periférico tan- tura abundante, de manera que el motivo de consulta
to en la TC simple como a la aplicación de contraste usualmente será dolor, sensación de cuerpo extraño, dis-
(Figuras 3A y 3B). fagia, alteraciones de la voz, sangrado, obstrucción in-
Se realizó tratamiento quirúrgico consistente en tiroi- termitente de las vías aéreas superiores1,5,7 e incluso
dectomía lingual con abordaje transoral. No se contem- se reporta un caso debutando con apnea obstructiva
pló el autotrasplante o la transposición debido al hipoti- del sueño.6 Una vez que se tiene en mente la posibili-
roidismo presente en las pruebas de función tiroidea. El dad de tiroides lingual, estos pacientes deben tener
estudio histopatológico de la pieza quirúrgica reveló te- pruebas de función tiroidea (PFT) para establecer su
jido tiroideo normal, sin evidencia de malignización, con condición hormonal tiroidea, a fin de valorar la posi-
abundante material coloide. A la paciente se le realizó bilidad de preservar la glándula tiroides, en caso de
un rastreo con Tc99 en el cual se confirmó la ausencia de situarse en un estado eutiroideo.
tejido tiroideo y se prescribió tratamiento con tiroxina a El centellograma con Tc99m es un estudio seguro de
dosis fisiológica. Después de tres meses la paciente con- usar, sobre todo en la edad pediátrica y que proporciona
tinúa en control libre de alteración. una buena imagen y hace fácil el diagnóstico. De hecho,
se ha propuesto recurrir al centellograma tiroideo en todo
DISCUSIÓN tumor de orofaringe.13 La tomografía axial computari-
zada (TAC), ultrasonido (US) tiroideo y la resonancia
La TL es una entidad rara cuyo debut clínico correspon- magnética (RM) son todos estudios que permiten valo-
de a una gran constelación de síntomas, en su mayor rar satisfactoriamente el tamaño y la posición del tumor
parte obstructivos, que abarca desde un inicio agudo de dentro de la lengua;4,14 la TAC sin contraste cobra im-
obstrucción de vías aéreas, potencialmente fatal, hasta portancia significativa, ya que el tejido tiroideo mostra-
un inicio tan insidioso con duración de años con sintoma- rá una imagen reforzada en la TAC, obedeciendo al he-
tología apenas perceptible.10 El diagnóstico diferencial cho de ser una glándula almacenadora de iodo.
incluye carcinoma epidermoide de la base de la lengua o La RM nos mostraría más datos de importancia en
cáncer de laringe supraglótico, tumores vasculares, tera- relación con estructuras vecinas, así como una imagen
tomas, linfomas, tumores de glándulas salivales menores, de mayor intensidad en relación con la del músculo, tan-
papilomas, encondromas, granuloma telangiectásico, tu- to en T1 como en T2, motivo por el cual ha cobrado

A B

Figura 3. Tomografía computada muestra en: A) posición axial y B) posición sagital tiroides en la base de la lengua que desplaza parcialmente
la epiglotis.
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mayor importancia en los últimos años.14 El consenso fascia de los rectos) o transposición a la pared lateral de
actual es también evitar la citología por aspiración con la faringe19,20; se debe, sin embargo, tener la precaución
aguja delgada debido a la posibilidad del sangrado, que de suspender la terapia hormonal por los siguientes cin-
por el difícil manejo a ese nivel y el riesgo de aspiración co meses después de la cirugía, aunque nos enfrentemos
puede llegar a poner en riesgo la vida del paciente.15 a un hipotiroidismo posquirúrgico transitorio,21 para per-
El tratamiento médico se recomienda siempre como mitir al injerto funcionar bajo la influencia de la TSH.
el de elección a menos que la sintomatología sea lo sufi- En ambos casos se recomienda hacer seguimiento a los
cientemente severa para requerir tratamiento quirúrgico cuatro meses con gammagrafía tiroidea. Esta modali-
inmediato.16 La presencia de complicaciones como he- dad de tratamiento evitará la necesidad de terapia hor-
morragia, ulceración, o datos de malignización son tam- monal de por vida.20
bién indicación para cirugía inmediata.15,17 El tratamien- Se han descrito varias modalidades de abordaje qui-
to médico de elección es la supresión hormonal con rúrgico para la tiroidectomía lingual entre las cuales
tiroxina (T4), que ha demostrado tener una respuesta se encuentran el abordaje transoral con incisión me-
efectiva y constante, pero lenta para disminuir el vo- dial de la lengua, la faringotomía lateral, la osteoto-
lumen del tumor. Nuestra paciente se rehusó a some- mía mandibular de la línea media, así como abordajes
terse a tratamiento médico de primera intención, ori- que combinan dos de estas técnicas.15,17,18,20 El abor-
llada por su severa y progresiva sintomatología de daje transoral ofrece ventajas entre las cuales pode-
disfagia, por lo cual se propuso la tiroidectomía lin- mos mencionar la ausencia obvia de cicatriz cervical
gual con abordaje transoral, con los subsecuentes be- (lo cual la hace más atractiva para pacientes jóvenes
neficios como el de evitar una amplia cicatriz cervi- del sexo femenino, como lo fue este caso) y la ausen-
cal al mismo tiempo de cursar con una morbilidad cia de algunas complicaciones posquirúrgicas como
posquirúrgica mínima, con la desventaja subsecuente las fístulas. Entre las desventajas que podemos obser-
de terapia hormonal de reemplazo permanente. var en este tipo de abordaje encontramos una poten-
La administración de I131 produce resultados más rá- cialmente pobre exposición del campo quirúrgico con
pidos, pero su uso está proscrito en niños y en mujeres un difícil control del sangrado que puede llegar a po-
en edad reproductiva, por su potencial carcinogénico y ner en riesgo la vida del paciente.
teratogénico, respectivamente,8,17 de manera que se re- La faringotomía lateral es una modalidad descrita
serva su uso en pacientes en edad adulta, con sintomato- como la ideal para la transposición de la TL a la pared
logía severa5 y/o alguna contraindicación para la ciru- lateral de la faringe. La TL se enuclea en su totalidad y
gía. Para los pacientes asintomáticos que además cursen su irrigación será posteriormente proporcionada por un
con eutiroidismo y que se haya documentado que la TL pedículo de tejido muscular local; cabe mencionar que
sea el único tejido tiroideo funcional el tratamiento de- para realizar este procedimiento de manera exitosa se
berá enfocarse exclusivamente a mantener el estado eu- requiere de una glándula tiroides sin anomalías histoló-
tiroideo del paciente bajo una vigilancia periódica.1,9 Re- gicas ni la hipertrofia por excesiva exposición a TSH o
cordemos que el volumen de la TL no aumentará si ésta degeneración quística, descrita después de la adminis-
no recibe estímulo por parte de la TSH y por lo tanto se tración de iodo radiactivo.15 También es importante men-
evitarán los síntomas en este tipo de pacientes. Fue pre- cionar que como el área de disección es menor, se puede
cisamente esta elevación en la TSH de la paciente (34 evitar la traqueostomía con la consecuente disminución
mcUI/mL) la que condicionó el aumento de volumen en de la morbilidad posquirúrgica, que incluyen el edema e
la TL y la aparición y progresión de la sintomatología infecciones potenciales.20 Además, esta modalidad de
obstructiva, que llegó a ser severa, al punto de casi im- abordaje permitirá una excelente evaluación a largo pla-
posibilitarle la vía oral, con la consecuente pérdida pon- zo del tejido transpuesto para vigilancia de potencial
deral de 11% de su peso corporal habitual. malignización posterior, ya que hay autores que temen a
Para pacientes con sintomatología leve, la cirugía se la malignización del tejido tiroideo ectópico, cuya pro-
indica hasta después de que se haya comprobado una babilidad oscila entre 2 y 6%, con reportes en su mayo-
mala respuesta al tratamiento con T4.16,18 En el caso de ría de carcinoma folicular y muy pocos casos de carci-
pacientes sintomáticos sin evidencia de otro tejido tiroi- noma papilar.22,23 La inmensa desventaja que muestra esta
deo funcional, pero que cursen con eutiroidismo, la me- modalidad es la alteración estética permanente causada
jor opción ha demostrado ser la tiroidectomía lingual por la transposición a la pared lateral de la faringe, donde
con autotrasplante (a pared abdominal, por debajo de la el paciente, por razones perfectamente comprensibles,
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sobre todo en el sexo femenino, experimentará una sensa- en el cuello y el pésimo resultado estético la hacen poco
ción de incomodidad e incluso pena al exhibir la glándula recomendable.
reubicada en el cuello.
Por último, la osteotomía mandibular de línea me- REFERENCIAS
dia se describe como una buena opción para tumores
1. Chanin L, Greenberg L. Pediatric upper airway obstruction due to ectopic
de gran tamaño. 16 La importancia de una resección thyroid: Classification and case reports. Laryngoscope 1988; 98: 422-7.
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tructivo en caso de una hipertrofia después de un nue- geal ectopic thyroid tissue: report of one case and review of the literature.
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buena exposición, lo cual permite una excisión com- 4. Hazarika P, Siddiqui S, et al. Dual ectopic thyroid: a report of two cases.
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pleta, pero se tiene que tomar en cuenta la morbilidad 5 Douglas P, Baker A. Lingual thyroid. Br J Oral Maxillofac Surg 1994;
que la osteotomía representa per se, con las potencia- 32: 123-4.
les consecuencias en términos no sólo estéticos, sino 6. Taibah K, Ahmed M, Baessa E, Saleem M, Rifal A, Al-Arifi A. An unusual
case of obstructive sleep apnoea presenting during pregnancy. J Laryn-
funcionales, con una recuperación lenta y dolorosa, sin
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mencionar la obvia presencia de una amplia cicatriz re- 7. Kansal P, Sakati N, Rifai A, Woodhouse N. Lingual thyroid: diagnosis
sidual, que se evitaría en caso de un abordaje transoral. and treatment. Arch Int Med 1987; 147: 2046-8.
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woman. Hong Kong Med J 1997; 3: 111.
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cuenta que nos enfrentamos a una entidad benigna en la 2003; 8: 57-6.
inmensa mayoría de los casos. 10. Oppeinheimer R. Lingual thyroid associated with chronic cough. Oto-
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La TL es una condición que se debe tener en considera- 258-62.
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primera elección deberá ser médico a base de supresión
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