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J Clin Exp Dent. 2022;14(5):e446-52. Coristoma sebáceo congénito de la lengua.

Sección de la revista: Medicina y Patología Bucal Tipos doi:10.4317/jced.59451


de publicación: Reporte de caso https://doi.org/10.4317/jced.59451

Coristoma sebáceo congénito de la lengua: reporte de un caso raro

Letícia-Côgo Marques1, Luiza-de Moura-Carvalho Figueira1, Lilian Almeida1, Rafaela-Elvira Rozza-de-Menezes2,


Arley Silva-Junior2, Karin-Soares Cunha2, Danielle-Castex Conde2

1DDS, Maestría en Ciencias. Programa de Postgrado en Patología, Facultad de Medicina, Universidad Federal Fluminense (UFF), Niterói, RJ, Brasil
2Doctor en Ciencias de la Salud, PhD. Programa de Postgrado en Patología, Facultad de Medicina, Universidad Federal Fluminense (UFF), Niterói, RJ, Brasil

Correspondencia:
Hospital Universitario Antônio Pedro Facultad de
Medicina, Departamento de Patología Universidade
Federal Fluminense
Marquês do Paraná, 303, 4º piso
CEP 24033-900, Niterói
Río de Janeiro, Brasil
daniellecastex@yahoo.com.br Marques LC, Figueira LMC, Almeida L, Rozza-de-Menezes RE, Silva-Junior
A, Cunha KS, Conde DC. Coristoma sebáceo congénito de la lengua:
reporte de un caso raro. J Clin Exp Dent. 2022;14(5):e446-52.

Recibido: 22/02/2022
Aceptado: 28/03/2022 Número de artículo: 59451 http://www.medicinaoral.com/odo/indice.htm
© Medicina Oral SLCIF B 96689336 - eISSN: 1989-5488 Correo
electrónico: jced@jced.es
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Abstracto
Los coristomas orales más comunes están formados por tejido tiroideo y hueso. La presencia de glándulas sebáceas en la
mucosa oral, especialmente en la mucosa bucal y labial, suele considerarse una variación anatómica normal ya que se
observan en aproximadamente el 80% de la población y se denominan glándulas sebáceas ectópicas o gránulos de
Fordyce. Sin embargo, la presencia de estas glándulas en la lengua es rara, con solo 11 casos reportados en el dorso de la
lengua en la literatura inglesa, y se considera un coristoma. Este artículo tiene como objetivo reportar el tercer caso en la
literatura de un coristoma sebáceo congénito en la lengua. Paciente masculino de 11 años, de raza blanca, presentó una
pápula firme, sésil, sin alteración de color, de 0,4 cm x 0,3 cm de diámetro, en el tercio medio del dorso de la lengua con
ligero aumento de tamaño en los últimos meses. El examen histopatológico mostró una invaginación del epitelio hacia el
tejido conectivo, formando una estructura ductal cubierta por epitelio escamoso estratificado. Las zonas más profundas
presentaban glándulas sebáceas normales y bien diferenciadas, con conductos conectados al conducto central.
Considerando los hallazgos clínicos e histopatológicos el diagnóstico fue coristoma sebáceo. A pesar de ser raros, los
coristomas sebáceos también deben considerarse en el diagnóstico diferencial de anomalías o lesiones de la lengua.
Aunque la patogenia no está bien comprendida, el presente reporte, como caso de coristoma congénito en la línea
media, refuerza la hipótesis de un trastorno de origen embriológico y una posible relación con restos del conducto
tirogloso.

Palabras clave:Coristoma, Mucosa Oral, Lengua.

Introducción El ristoma es un crecimiento de tejido normal en una ubicación


Las entidades hamartoma y coristoma fueron introducidas por anormal (3-6). La patogénesis del coristoma es incierta (5-7),
Albrecht en 1904 para diferenciar las malformaciones de las pero la complejidad de la embriogénesis de la región orofacial,
verdaderas neoplasias (1). El hamartoma es un crecimiento como la fusión de los procesos maxilares con los procesos
excesivo de tejido maduro nativo del órgano de origen (2). cho- palatinos, puede resultar en transferencias.

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presencia y desplazamiento de nidos celulares y heteroplasia tercer caso en la literatura de coristoma sebáceo
(8). congénito, en un paciente de 11 años, localizado en el
En la mucosa oral se han descrito una amplia variedad de dorso de la lengua.
coristomas, como el coristoma salival, cartilaginoso, óseo,
tiroideo, epidérmico, glial y de glándulas gástricas (3,4,6). Reporte de un caso

En una reseña de Chouet al. (3), los coristomas orales más Paciente masculino de 11 años, de raza blanca, fue remitido por
comunes son aquellos formados por tejido tiroideo y hueso. el servicio de odontopediatría al Ambulatorio de Diagnóstico
Oral para evaluación de una lesión congénita en la lengua, la
La presencia de glándulas sebáceas en la mucosa oral, cual se encontraba asintomática y con ligero aumento de
especialmente en la mucosa bucal y labial, suele considerarse una tamaño en los últimos meses. Los antecedentes patológicos
variación anatómica normal (5) ya que se observan en incluyeron infección del tracto urinario (1 año), conjuntivitis (2
aproximadamente el 80% de la población y se denominan glándulas años), varicela (3 años), orzuelo (9 años) y alergia alimentaria
sebáceas ectópicas o gránulos de Fordyce ( 3,9,10). Sin embargo, la reciente a los fideos instantáneos.
presencia de estas glándulas en la lengua es rara y se considera un Al examen físico intraoral se encontró una pápula firme
coristoma (4,5). Aunque los gránulos de Fordyce presentan pocos y sésil de 0,4 cm x 0,3 cm de diámetro. La lesión era
problemas diagnósticos, los coristomas formados por glándulas normocrómica con centro blanquecino, de superficie
sebáceas rara vez se consideran en el diagnóstico diferencial de lisa y localizada en el tercio medio del dorso de la
alteraciones o lesiones de la lengua (7). Este trabajo tiene como lengua, en la línea media (Fig. 1A,B). Se realizó una
objetivo informar la biopsia por escisión con un punch de 4 mm.

Figura 1: Aspectos clínicos e histopatológicos. Pápula sésil de 0,4 cm x 0,3 cm. La superficie
era lisa y la lesión normocrómica con el centro blanquecino (A y B). Corte histológico teñido
con hematoxilina y eosina (H&E), que muestra mucosa oral cubierta por epitelio escamoso
queratinizado. El centro de la lesión presenta una invaginación del epitelio hacia el tejido
conectivo, formando una estructura ductal recubierta por epitelio escamoso (C).
Revestimiento de epitelio escamoso del conducto central (D). Conductos de las glándulas
sebáceas conectados al conducto central (E). Glándulas sebáceas normales (F).

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medicina El examen histopatológico mostró epitelio la lengua fue realizada por Guiducci & Hyman (11), en 1954,
escamoso paraqueratinizado, con áreas de ortoqueratina y quienes describieron la presencia de un nódulo ubicado en el
atrofia papilar. El centro de la lesión presentaba una tercio posterior de la lengua, en la línea media. El diagnóstico
invaginación del epitelio hacia el tejido conectivo, formando fue glándula sebácea ectópica y los autores sugirieron que
una estructura ductal recubierta por epitelio escamoso podría ser el resultado del atrapamiento de elementos
estratificado (Fig. 1C,D). Las áreas más profundas tenían epidérmicos de la faringe en la lengua, como primordios
glándulas sebáceas normales y bien diferenciadas (Fig. 1F), pilosebáceos y glándulas sudoríparas durante el desarrollo
con conductos conectados al conducto central (Fig. 1E). El embrionario (11). Sin embargo, Knapp (10) sugirió que, dado
tejido conectivo era denso y en lo profundo había músculo que las glándulas sebáceas se encuentran en la mucosa oral en
esquelético estriado y tejido adiposo. El diagnóstico, basado casi el 80% de la población, no deberían considerarse glándulas
en los hallazgos clínicos e histopatológicos, fue de ectópicas, sino más bien un nevo sebáceo. Más tarde, Leideret
coristoma sebáceo. al. (12) describieron un nódulo sésil similar, en la misma
localización, cerca del agujero ciego, y lo denominaron
Discusión coristoma sebáceo. Para estos autores, el término coristoma
La presencia de glándulas sebáceas dispersas en la mucosa sería más apropiado, ya que se refiere a un crecimiento de
oral o dentro de la pared de los quistes no es infrecuente tejido microscópicamente normal en un sitio anatómico
(3,7). Sin embargo, estas estructuras rara vez se encuentran anormal (12). El examen histopatológico de esta lesión reveló
en el dorso de la lengua, con solo 11 casos (5-7,9-13) un epitelio escamoso estratificado cubierto por queratina, con
reportados en la literatura inglesa y, de estos, cuatro se una capa de células con gránulos prominentes y una capa
ubicaron en la línea media (9-12). La mayoría de los casos moderadamente gruesa de células espinosas (12). La región
ocurrieron en pacientes masculinos y la edad osciló entre central del epitelio presentaba una invaginación hacia el tejido
un mes y 73 años (5-7,9-13). Sólo en dos de estos casos la conectivo en forma de un conducto largo, el cual estaba
lesión fue congénita (5,6). Clínicamente, los coristomas revestido con epitelio escamoso estratificado queratinizado
orales de las glándulas sebáceas son nódulos firmes de 0,2 (12). Además, junto con el conducto, estaban presentes
a 2 cm de diámetro. Son de color normocrómico a parduzco agregados de tejido linfoide y glándulas sebáceas maduras bien
y suelen ser asintomáticos (Tabla 1, 1 cont., 1 cont.-1, 1 diferenciadas (12). Excepto por la presencia de tejido linfoide,
cont.-2). Seis casos se asociaron con pigmentación de estos hallazgos histopatológicos fueron similares al presente
melanina (5,10,13,14) y el único paciente en la literatura informe. Sin embargo, clínicamente su localización era
presentó lesiones múltiples (5). posterior. Los autores consideraron esta lesión como una
El primer informe de la presencia de glándulas sebáceas en anomalía de la

tabla 1: Características clínicas e histopatológicas de los coristomas sebáceos en la lengua.

Autor / Año Sexo / Edad Evolución Síntomas Localización Aspecto clínico Microscópico
consideraciones

Guiducci y Hy- F/54 años 2 meses Asintomático Dorso de la Una forma de cúpula Epitelio edematoso
hombre (11) 1954 lengua, en la nódulo con 0,2 Era típicamente de la
unión de la centímetros de diámetro mucosa oral, mientras que,
medio y poste- en el centro, se parecía a la
tercios anteriores epidermis. Presencia de
una proliferación epitelial
acantósica, irregularmente
ramificada, pero bien delimitada,
conectada con el epitelio
superficial. el tubo termino
ciegamente cerca de la superficie,
y nuevamente en la profundidad,
que estaba revestida por algunas
capas de células epiteliales y que
mostraba una luz bien formada en
la mayor parte de su longitud.

En el ángulo obtuso
entre la estructura y el
epitelio superficial, hay
eran dos bien definidos
glándulas sebáceas, cada una
compuesto por seis o siete
lóbulos.

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Tabla 1 continuación.: Características clínicas e histopatológicas de los coristomas sebáceos en la lengua.

Trodahl, Albjerg M/73 años “Mientras Ocasional Dorso de la Una forma de cúpula Tracto de bien diferenciado
y Gorlin (9) como pudo superficie inflamada lengua, en el masa con 2,0 cm x epitelio escamoso
1967 recordar" mación, blanco línea media, a mitad de camino 1,0 cm de diámetro. que discurría irregularmente
drenaje de fluidos entre la punta La superficie hacia abajo. El tracto en
en compresión y circunvalar de la lesión era de color algunas áreas parecía
de la lesión papilas rosa pálido, con una tener una luz central que
superficie relativamente contenía un amorfo,
superficie lisa tinción eosinófila
material. El “tubo” epitelial
se cortó en el margen
inferior de la cirugía
espécimen junto con las
densas fibras de colágeno
que rodeaban el tracto
en la profundidad de la
muestra, en una zona más
superficial, lóbulos de epitelio
aparentemente surge del
tracto epitelial central,
se ramificó a partir de él y
exhibió bien diferenciados
estructura de la glándula sebácea

turas. Folículos pilosos


rudimentarios.Demodex
folliculorum en glándula sebácea;
una glándula sudorípara ecrina
en el conectivo circundante
tejido sin conexión con
el tracto epitelial o
el epitelio que lo cubre.
N/A Asintomático Dorso de la Marrón, semi- Las glándulas sebáceas eran
M/20 años lengua (medio opaco, liso dispuestos individualmente o en pequeños

tercero, a un lado de elevación, con racimos. Los conductos de las


Knapp (10) 1971 la línea media) 1,0 cm x 1,0 cm glándulas se abren en la
en diámetro superficie de la mucosa lingual.
a través de un pequeño
orificio y estaban revestidos
con epitelio escamoso
estratificado. La capa basal del
epitelio lingual que recubre la
región de las glándulas
sebáceas contenía melanina.
pigmento.

M/22 años N/A Asintomático Dorso de la Marrón, semi- Las glándulas sebáceas eran
lengua (medio opaco, liso dispuestos individualmente o en pequeños

tercero, a un lado de elevación, con racimos. Los conductos de las


la línea media) 1,0 cm x 1,0 cm glándulas se abren en la
en diámetro superficie de la mucosa lingual.
a través de un pequeño
orificio y estaban revestidos
con epitelio escamoso
estratificado. La capa basal del
epitelio lingual que recubre la
región de las glándulas
sebáceas contenía melanina.
pigmento.

M/23 años N/A fluido blanco Dorso de la Firme, suave- Tubo revestido de epitelio
desembarcar de lengua (línea media, emergido, continúa con el epitelio típico
el ostium de tercio anterior) rosa pálido, cúpula del dorso lingual; vaciamiento
proyección cónica nódulo en forma, de las glándulas sebáceas
ción con 0,4 cm x 0,3 directamente en el tubo.
cm x 0,3 cm pulgadas

diámetro. Cono-
proyecto en forma
ción

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Tabla 1 continuación-1: Características clínicas e histopatológicas de los coristomas sebáceos en la lengua.

Leider & M/60 años El paciente Asintomático Dorso de la Firme, sésil La superficie de la mucosa oral
Eversuela (12) había sido lengua (línea media, nódulo con ap- consiste en una capa queratinizada.
1977 inconsciente de tercio posterior) aproximadamente 1,0 epitelio escamoso
su presencia centímetros de diámetro estratificado invaginado en el
tejido conectivo subyacente en
forma de conducto. A lo largo
de todo el conducto, había
numerosas
ous racimos y lóbulos de
maduros bien formados
glándulas sebáceas.
Pequeños parches de tejido
linfoide y varias estructuras.
parecido a lo rudimentario
Había folículos pilosos a lo largo
de este conducto. Presencia de
células inflamatorias crónicas y
elementos ductales que se
asemejan al sudor apocrino.
glándulas.

burkeset al. (7) M/28 años 6 meses Dolor Dorso de la Amarillo discreto Debajo del epitelio había
1977 lengua (cerca del submucosa baja numerosos lóbulos de
borde lateral en el placa, medida glándulas sebáceas.
tercio medio) mide 0,9 cm x 0,5 Sus conductos se abrían
cm de diámetro, colectiva e independientemente
y similares en hacia la superficie de la boca.
textura a la mucosa y contenida
circundante queratina y escombros.
tejido

Kovero (13) M/28 años N/A Asintomático Dorso de la Demarcó tajantemente La superficie estaba cubierta
1989 lengua (medio cated, rojizo, por epitelio queratinizado,
tercero, a mitad de camino y suave de excepto el centro
entre los últimos un depapilado correspondiente a la papila.
frontera general y la área, medición atrofia laria. Las células de la capa
línea media) 1,5 x 0,7 cm basal contenían pigmento de
diámetro melanina. un sebáceo
Se observó una glándula debajo de
esta área central, pero no había
ninguna abertura a la superficie del
epitelio de la mucosa oral.
lio.
Azorínet al. (5) m/1 mes Anotado en Asintomático Superficie dorsal izquierda tres oscuros Epíteto escamoso estratificado
2005 nacimiento de la lengua marrón palpable lium con hiperqueratosis,
lesiones, medición hipergranulosis y
entre 0,2 aumento de pigmentación
cm y 0,6 cm en de la capa basal, asemejándose a
diámetro una epidermis regular. Bajo este
epitelio de tipo epidérmico se
encontraron varias glándulas
sebáceas bien diferenciadas, así
como
como estructuras ductales
dispersas que se asemejan a
glándulas sudoríparas apocrinas,
conductos ocasionales con un borde
luminal de cutícula y uno abortivo.
folículo piloso tivo.

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Tabla 1 continuación-2: Características clínicas e histopatológicas de los coristomas sebáceos en la lengua.

Chi et al. (14) M/56 años El paciente Asintomático Superficie dorsal izquierda Una mácula marrón Una cuña de mucosa oral
había sido de la lengua midiendo 0,3 emergida por paraqueratosis.
inconsciente de cm en máximo y centralmente hiperor-
su presencia diámetro Epitelio escamoso
estratificado toqueratósico. A
Se observaron una capa de
células granulares bien
desarrollada, pigmentación de
melanina dentro de la capa de
células basales y ausencia de
papilas linguales en asociación
con las áreas ortoqueratinizantes
centrales del epitelio.
En lo profundo de este epitelio
ortoqueratinizado, estaban
presentes varias glándulas
sebáceas y folículos pilosos
abortivos focales dentro de la
lámina propia y la submucosa.
tejido conectivo.
Curto-Barredo m/1 mes Anotado en Asintomático dorsal de la De forma ovalada Epíteto escamoso estratificado
y otros(6) 2015 nacimiento lengua, a la izquierda mácula marrón lium con hiperqueratosis,
lado con un encendedor hipergranulosis y
zona central, con capa basal con pigmentación
0,4 x 0,3 cm. de melanina. Glándulas
en diámetro sebáceas bien diferenciadas
y se identificaron estructuras
foliculares en la parte superior
submucosa.

conducto tirogloso por esta localización posterior y octava semana intrauterina (12). Sin embargo, el punto de
folículos linfoides (12). origen de este tracto suele permanecer visible, como el agujero
Existe otro caso en la literatura también atribuido a restos ciego, que se ve como una pequeña depresión en la región
del conducto tirogloso (10), que fue una lesión papular posterior del dorso de la lengua, en la línea media (12).
normocrómica con una proyección en forma de cono También se han informado variaciones anatómicas en los
ubicada en el tercio anterior en la línea media de la lengua quistes del conducto tirogloso (17,18). El atrapamiento de la
(10). Según el autor, la lesión podría ser el resultado de una glándula sebácea y el desplazamiento anterior de esta
variación en la posición del conducto tirogloso (10). estructura anatómica a la porción media de la lengua, durante
Clínicamente la lesión también presentaba un ostium la embriogénesis, también podrían explicar la aparición de la
central, pero drenaba un líquido blanco (10). La exploración lesión en el presente informe. Las características que sustentan
con sonda mostró que la abertura conducía a un conducto, esta hipótesis son: lesión congénita, localización en línea media,
que se extendía en un plano paralelo al dorso de la lengua, atrapamiento de tejido epitelial, que podría ser un remanente
con una distancia de 3 cm (10). El examen histopatológico del conducto tirogloso, y presencia de un conducto central. Sin
verificó que los conductos de las glándulas sebáceas embargo, no se encontró tejido linfoide en las proximidades de
también estaban conectados al conducto central. Sin la lesión, ya que comúnmente se asocia con los conductos
embargo, no había folículos linfoides, como en el presente tiroglosos vestigiales (11,12).
caso (10). Los restos del conducto tirogloso son una de las Trodahl y Gorlin (9) describieron un caso similar al presentado
masas congénitas más comunes de cabeza y cuello en la en este artículo. Se trataba de una masa en forma de cúpula, de
infancia (15). Embriológicamente, el desarrollo de la 2 cm de diámetro, de superficie lisa y normocrómica, ubicada
glándula tiroides comienza al final de la tercera semana de en la porción media de la lengua, en la línea media. La lesión
vida intrauterina, como una proliferación de células era firme a la palpación y asintomática. Sin embargo, a veces se
endodérmicas en la superficie media del suelo faríngeo en inflamaba y drenaba un líquido blanco cuando se aplicaba
desarrollo (agujero ciego) del 1.º y 2.º arco faríngeo (16). presión (9). El examen histopatológico mostró, en una zona más
Esta proliferación migra hasta el cuello y, por este camino superficial, lóbulos de estructuras glandulares bien
descendente, se forma una estructura estrecha llamada diferenciadas, aparentemente originadas en el epitelio (9). Sin
tracto o conducto tirogloso (12), manteniendo unión con la embargo, a diferencia del presente caso y de los casos
base de la lengua (16). Habitualmente el conducto tirogloso mencionados anteriormente (10,12), en los que las glándulas
sufre atrofia y desaparece al final del sebáceas estaban

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conectado a un conducto central, se identificó la presencia 8. Moskow BS, Baden E. CHORISTOMA GINGIVAL. INFORME DE UN
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de una glándula sudorípara ecrina en el tejido conectivo
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circundante sin conexión con el tracto epitelial ni con el lengua. Arco Dermatol. 1967;95:387-9.
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informaron que, aunque algunas áreas parecían folículos Cirugía Oral Med Oral Pathol Oral. 1971;31:70-8.
11. Guiducci AA, Hyman AB. Glándulas sebáceas en la lengua. AMA
pilosos rudimentarios, no se encontró ningún elemento
Arch Derm Sifilol. 1954;70:349-54.
pilar bien definido (9). También se describieron en la 12. Leider AS, Lucas JW, Eversole LR. Coristoma sebáceo del conducto
literatura otros informes de coristomas con glándulas sin tirogloso. Cirugía Oral Med Oral Pathol Oral. 1977;44:261-6. 13. Kovero O.
comunicación con la superficie del epitelio (13), así como Una glándula sebácea en la superficie dorsal de la lengua. Int J Cirugía
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glándulas que fluyen hacia aberturas independientes en el
14. Chi AC, Mapes IL, Javed T, Neville BW. Coristoma epidérmico de la cavidad
dorso de la lengua (7,10). bucal: reporte de 2 casos de una entidad extremadamente rara. J Cirugía Oral
En 2005, Azorínet al. (5) describieron el caso de un recién Maxilofac. 2010;68:451-5.
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Como los elementos normales de la piel se encontraron en J. 2014;66:398-400.

una ubicación anormal y debido a que los apéndices


Conflicto de intereses
cutáneos se derivan embriológicamente de la epidermis, los No declarado.
autores atribuyeron a estas lesiones los términos coristoma
cutáneo o epidérmico (5). Además, sugirieron la posibilidad
de que los coristomas sebáceos y las máculas melanocíticas
congénitas linguales pudieran representar diferentes
expresiones del mismo trastorno (5). También se
describieron otros informes de coristomas epidérmicos de
la lengua (5,14).
A pesar de ser raros, los coristomas sebáceos también
deben considerarse en el diagnóstico diferencial de
anomalías o enfermedades de la lengua. Aunque no se
conoce bien la patogenia, el presente reporte, al tratarse de
un caso congénito en la línea media, refuerza la hipótesis
de un trastorno de origen embriológico y una posible
relación con restos del conducto tirogloso.

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