2007; 9 (3): 145-150

Tuberculosis de Presentacin Atpica en la Glndula Salival Submaxilar. Caso Clnico

Gustavo Vilchez, Tibayre Pulido, Mara Alejandra Mndez Hospital Universitario de los Andes, Mrida, estado Mrida, Venezuela

Resumen
La tuberculosis (TBC) es una enfermedad infectocontagiosa granulomatosa crnica, producida por el bacilo cido alcohol resistente Mycobacterium tuberculosis y en menor frecuencia por el Mycobacterium bovis, afectando prcticamente cualquier rgano, sobre todo pulmones, mdula sea, sistema genito urinario y digestivo, entre otros. La tuberculosis afecta a un tercio de la poblacin mundial y fue declarada en 1993 por la Organizacin Mundial de la Salud como una emergencia global de salud pblica, constituyendo la causa ms frecuente de muerte en todo el mundo debida a un agente infeccioso. En Venezuela ocupa el puesto 18 (2005) dentro de las primeras 25 causas de mortalidad. El caso descrito trata de una paciente preescolar femenina de dos aos de edad, quien inici el cuadro clnico en junio de 2005, caracterizado por aumento de volumen en la regin submaxilar izquierda. Luego de la extirpacin quirrgica, los cortes histolgicos con coloracin de Ziehl-Neelsen permitieron apreciar numerosas estructuras bacterianas bacilares cromatfilas, compatibles con Mycobacterium, lo que permiti establecer el diagnstico definitivo de tuberculosis primaria de glndula submaxilar. En Venezuela, las localizaciones extrapulmonares de la tuberculosis se agruparon en 15,1% para el ao 2002; de estas, las ms frecuentes son de localizacin sea y renal. Aunque el tubo digestivo puede ser asiento de lesiones por TBC, slo han sido reportados 2 casos hasta el momento de la realizacin de esta investigacin en todo el continente americano, siendo este el tercero en confirmarse histopatolgicamente. Igualmente, la literatura no hace mencin especfica en cuanto a la aparicin primaria de TBC en glndulas salivales. PALABRAS CLAVE: TBC, Tuberculosis primaria, Tuberculosis extrapulmonar.

Abstract
ATYPICAL SUBMAXILARY SALIVARY GLAND TUBERCULOSIS. CLINICAL CASE
Tuberculosis (TBC) is an infectious, granulomatous chronic disease produced by acid-alcohol resistant bacilli Mycobacterium tuberculosis, and less frequently by M. bovis, involving any organ and more often lungs, bone marrow, genitourinary and digestive systems. TBC affects a third of human population and it was declared as a global public health emergency by the World Health Organization. TBC is th the most frequent cause of death due to an infectious microorganism. In Venezuela, TBC is the 18 (2005) cause of death taken out of the first 25 death causes. The clinical case we describe concerns a preschool, 2 years old, female child who showed a clinical feature of left side submaxillary mass in June 2005. After surgical excision of the tumor, histological sections with Ziehl-Neelsen staining allowed to observe numerous chromatophilic Mycobcteriumlike structures conducting to diagnosis of primary submaxillary gland TBC. In Venezuela, extrapulmonry TBC localization accounted for 15.1% cases during year 2002 and the most frequent localizations were bones, and kidneys. Digestive tract organs may be affected by TBC and only two cases have been reported in the American continent; the presented case is the third to be histopathologically documented. It is of worth to mention that scientific literature does not mention about any case of primary TBC infection of salivary glands. KEY WORDS: TBC, Primary tuberculosis, Extrapulmonary TBC.

Introduccin

a tuberculosis es una enfermedad infectocontagiosa granulomatosa crnica, producida por el bacilo cido alcohol resistente, aerobio, con contenido elevado de lpidos de alto peso molecular en su pared celular, Mycobacterium tuberculosis, y en menor frecuencia Mycobacterium bovis puede

estar involucrado como agente causal.1 Ambos ocasionan una amplia gama de sndromes clnicos, afectando con mayor frecuencia pulmones, mdula sea, sistema genito urinario y digestivo, entre otros. Las dos realidades esenciales para la propagacin de la TBC son las condiciones de vida en hacinamiento, una poblacin con poca resistencia natural a la enfermedad y factores responsables del

INFORMED Vol. 9, N 3, 2007

Gustavo Vilchez y col.

TUBERCULOSIS DE PRESENTACIN ATPICA EN LA GLNDULA SALIVAL...

aumento acelerado de la enfermedad como la coinfeccin con el VIH, los movimientos migratorios de la poblacin, el crecimiento de la pobreza global, aunado a la deficiente cobertura de los programas de control y al aumento de las cepas resistentes a frmacos antituberculosos.1-10 Los seres humanos son el nico reservorio para M. tuberculosis. Casi todas las infecciones respiratorias se deben a la inhalacin de ncleos de gotitas que se desecan, mientras que las transmitidas por aire se mantienen suspendidas durante periodos prolongados; alcanzando, en cualquier caso, las vas areas terminales.1 La tuberculosis gastrointestinal se transmite por la deglucin de secreciones infecciosas comprometiendo al sistema digestivo en el siguiente orden: leon, colon, yeyuno, apndice, recto, duodeno y estmago. En la actualidad es rara la infeccin por M. bovis, debida a ingestin de leche contaminada, gracias a los procesos de pasteurizacin y esterilizacin previos al consumo humano. Antes de contar con una quimioterapia eficaz, 70% de los pacientes con enfermedad pulmonar avanzada, desarrollaba tuberculosis gastrointestinal caracterizada por diarrea y dolor abdominal. En el presente, ms del 50% de los casos se deben a la siembra hemtica. La tuberculosis afecta a un tercio de la poblacin mundial. Fue declarada en 1993 por la Organizacin Mundial de la Salud como una emergencia global de salud pblica, siendo la causa ms frecuente de muerte en todo el mundo debido a un nico agente infeccioso, con 16 millones de enfermos y 1.8 millones de defunciones anuales para el ao 2004; de ellos 150,000 casos eran nios.5-10 El 98% de las muertes se encuentra en pases en desarrollo y se estima que cada ao se infectan 8.2 millones de personas.10 Por lo general, la enfermedad en ancianos se debe con frecuencia a reactivacin de la infeccin adquirida en un pasado remoto, mientras que la tuberculosis en nios indica una transmisin activa continua en la comunidad. En Venezuela la TBC ocupa el puesto 18 (2005) dentro de las primeras 25 causas de mortalidad.2

Caso Clnico

e trata de una paciente preescolar femenino de dos aos de edad, natural y procedente de Santa Cruz de Mora (estado Mrida). La madre refiere que el cuadro clnico comenz en junio del presente ao, caracterizado por aumento de volumen en regin submaxilar izquierda. Al momento de la evaluacin mdica, la lesin tena 15 das de evolucin. Dentro de los antecedentes epidemiolgicos, se recoge el dato de contacto frecuente con aves de corral e ingesta ocasional de leche de vaca no pasteurizada. La madre niega fiebre, tos, expectoracin y prdida de peso. Los familiares directos (padre, madre, hermanos y tos) se encuentran sanos y niegan enfermedad reciente o estar convalecientes, todos reportan, incluso, BK negativo. Al examen fsico, se aprecia tumoracin submaxilar izquierda no dolorosa, de consistencia firme a la palpacin, de 6 cm de dimetro aproximadamente, de bordes bien definidos, mvil, no adherida a planos profundos. As mismo, present adenomegalias laterocervicales, mviles, no dolorosas; y ganglio submentoniano ipsilateral, con las mismas caractersticas de las cadenas laterocervicales. Dentro de las pruebas de laboratorio, se practic, hematologa completa, VSG, VDRL, toxotest, uroanalisis, coproanlisis y protenas totales; no encontrndose alteraciones significativas. El PPD result negativo. El ultrasonido cervical corrobor la lesin tumoral submaxilar, hipoecoica y finamente tabicada; as como mltiples adenopatas de diversos tamaos que comprometan la cadena lateroposterior; mientras que a nivel abdominal se descartaron adenopatas y visceromegalia. La TAC de cuello y trax permiti confirmar la ausencia de afectacin de estructuras ganglionares mediastnicas, confirmando la tumoracin cervical con probable compromiso de la glndula submaxilar. Durante el acto quirrgico, se hizo diseccin de la masa tumoral, la cual aparentemente comprometa la glndula submaxilar, razn por la cual se extirp el bloque tumoral y la glndula. Se envi a Anatoma Patolgica para su diagnstico definitivo.

INFORMED Vol. 9, N 3, 2007

Gustavo Vilchez y col.

TUBERCULOSIS DE PRESENTACIN ATPICA EN LA GLNDULA SALIVAL...

Paciente y mtodos

ara la realizacin de este estudio, se hizo revisin de la historia clnica, asi como entrevista a familiares y a los mdicos tratantes. En el servicio de Anatoma Patolgica, se procedi a fijar la pieza quirrgica en solucin de formaldehdo al 10% durante 48 horas. Posteriormente, se examin desde el punto de vista macroscpico y se procedi a la realizacin de cortes seriados obtenindose cortes transversales paralelos de 1 cm de espesor aproximadamente, con una toma representativa de la lesin para su estudio histolgico. Posteriormente, el material seleccionado fue sometido al procesador automtico de tejidos durante un lapso de 24 horas, embebido en alcohol de diferentes concentraciones, xilol y parafina lquida a una temperatura no mayor de 60 grados para proceder luego a inclurlo en bloques de parafina slida, lo que permiti realizar cortes con micrtomo de rotacin, hacindose como ltimo paso, el montaje en lminas cubreobjetos y coloracin con hematoxilina-eosina, Grocott y Ziehl-Neelsen para ser examinado con el microscopio de luz.

As mismo, se evidenciaron varias formaciones irregularmente redondeadas, rodeadas por una corona circular de linfocitos maduros que alternaban con escasas fibras colgenas; en el centro de estas estructuras se observ, en algunos casos, grandes zonas de necrosis caseosa, y en otras, clulas epitelioides. Otras secciones exhibian gran cantidad de clulas gigantes multinucleadas tipo cuerpo extrao, dispersas alrededor de las formaciones granulomatosas. En vista de los hallazgos mencionados, se realizaron las coloraciones especiales de Grocott y Ziehl-Neelsen. La primera result negativa para estructuras fngicas; la segunda permiti apreciar numerosas estructuras bacterianas bacilares cromatfilas, compatibles con Mycobacterium, ubicadas especficamente en las lesiones granulomatosas, lo que permiti establecer el diagnstico definitivo de tuberculosis primaria de la glndula submaxilar.

Discusin

Resultados
l examen anatomopatolgico, la glndula submaxilar se encontr aumentada de tamao, pardo-amarillenta, bien configurada, evidencindose en su polo superior lesin de aspecto tumoral, multinodular, blanco-amarillenta, adosada por completo al rgano, formando aparentemente parte del mismo. Al corte, se verific la conformacin multinodular de la lesin tumoral, blanquecina, dividida por finos tabiques de color pardo-claro. El tejido glandular era de color pardo amarillento, bien circunscrito por una delgada cpsula blanquecina, a la cual se encontraba adosada la lesin tumoral sin aparente invasin de la misma. Los cortes histolgicos mostraban tejido glandular constituido por mltiples acinos serosos tubulares simples, dispuestos en acmulos separados por tabiques de tejido fibroconectivo denso, en los que discurran vasos sanguneos de estructura capilar.
INFORMED Vol. 9, N 3, 2007

a prevalencia de TBC en Venezuela es moderada con relacin a las dems tasas de Latinoamrica. Para 1998, la tasa de incidencia era de 26,1 por cada 100.000 habitantes,4 en comparacin a la incidencia para el ao 2003 de 25-49 por 100.000 hab10 en donde podemos apreciar una notable transmisin activa en la comunidad. Los estados Delta Amacuro, Cojedes y Bolvar, para el ao 2002, tenan la tasa de prevalencia ms alta de TBC en Venezuela, con ms de 40 casos por 100.000 habitantes.3 En general, los nios adquieren la infeccin a partir de adultos con TBC pulmonar bacilfera, con los cuales guardan cierto nexo de proximidad y mantienen un contacto prolongado, lo cual sugiere que el aspecto epidemiolgico es fundamental en el diagnstico de esta enfermedad.3,4 En nuestra paciente no se recogi el antecedente patolgico familiar de procesos infecciosos respiratorios sugestivos de TBC pulmonar, razn por la que no podemos asociar a la paciente con un contacto directo en su ncleo familiar, en contraposicin con lo descrito en la literatura. Cabe mencionar, adems, que la paciente es proveniente de una zona afectada por un desastre natural, que motiv gran hacinamiento poblacional por tiempo prolongado.

Gustavo Vilchez y col.

TUBERCULOSIS DE PRESENTACIN ATPICA EN LA GLNDULA SALIVAL...

Desde el punto de vista clnico, en el paciente peditrico, la enfermedad no se presenta como es habitual en los adultos, es decir, tos, expectoracin y hemoptisis; es frecuente en nios observar formas primarias de infeccin, siendo adems resaltante que entre el 25%-35% de los nios con TBC presentan formas extrapulmonares, cuyo diagnstico es el ms difcil de confirmar por clnica, debido a manifestaciones inespecficas.4 El nio expuesto a una persona con ndice bacilfero, se infecta y en ms del 90% de los casos va a presentar reaccin al PPD positivo, aunque hay que destacar, que los nios anrgicos tendrn PPD negativo y que en un 5-10% de la enfermedad tuberculosa en nios, el PPD puede ser inicialmente negativo.5 Estos datos bibliogrficos permiten establecer una relacin directa entre lo descrito en la literatura con el caso clnico que se discute, ya que estamos en presencia de un cuadro primario, extrapulmonar, sin evidencia de afectacin de otros sistemas. La tasa de TBC extrapulmonar para el ao 2002 en todo el continente americano fue de 3,7 por 100.000 habitantes en comparacin con 26,2 de TBC pulmonar. Por otra parte, las localizaciones extrapulmonares de la enfermedad, se agruparon en 15,1% para el ao 2002 en Venezuela.3 Las lesiones por TBC extrapulmonares ms frecuentes fueron las afecciones sea y renal.1 Aunque sabemos que el tubo digestivo puede ser infectado por el Mycobacterium en cualquier segmento, solo han sido reportados dos casos hasta el momento de la realizacin de esta investigacin, siendo el presente caso, el tercero en confirmarse histopatolgicamente. Igualmente, la literatura no hace mencin especfica en cuanto a la aparicin primaria de TBC en glndulas salivales.

Conclusin

l aumento de volumen de las glndulas salivales a menudo se asocia a procesos inflamatorios de diversas etiologas; dentro de estos, la afeccin tuberculosa es extremadamente rara. Adems, estas lesiones por su carcter granulomatoso, son capaces de simular entidades neoplsicas; Aunque en nuestro medio es ms frecuente la TBC ganglionar que la glandular, debemos tener siempre presente que ante una adenopata cervical habr

INFORMED Vol. 9, N 3, 2007

Gustavo Vilchez y col.

TUBERCULOSIS DE PRESENTACIN ATPICA EN LA GLNDULA SALIVAL...

que descartar esta patologa, ya que se presenta con una semiologa compatible con sialoadenitis crnica inespecfica, en donde los datos epidemiolgicos son esenciales y el diagnstico definitivo est basado, tras la ciruga, en el examen anatomopatolgico y bacteriolgico.

4. Larrea C, Fadioc Lpez D, Nopgal B, Rodriguez N, Convit J, Araujo S, Waard J. Tuberculosis en menores de 15 aos en la poblacin warao de Venezuela. Invest Cln 2002;43:1-18. 5. 6. 7. Mellado M. Aspectos bsicos en atencin primaria. Pediatra extrahospitalaria. 4ta edicion 2002. Editorial Ocano. pp.1250-1832. Annimo. La situacin de la tuberculosis en el mundo en el ao 2001. Servicio Cidutal Estadsticas 2003;41:12-33. Gallart A, Nogales A. Tratado de pediatra. Hospital MaternoInfantil Vall dHebron. Universidad Autnoma. Barcelona. 9a Edicion 2001. Editorial Ocano. p. 2130-2220.

Referencias
1. Mandell G, Benett J, Dolin R. Tuberculosis. Enfermedades infecciosas principios y prctica. 5ta edicin 2002. Editorial Panamericana. p. 3121-55. Anuarios de epidemiologa y estadsticas vitales MSDS ao 1936-2002. Alexis Guilarte, Coordinador del Programa Nacional de Tuberculosis MSDS 2005.

8. Campos J, Ceballos W. Tuberculosis. Editor Exlibris S.A. Medicina Interna. 21 Edicin 2003 Editorial Mac-Grill. pp 355-402. 9. Robbins S, Cols. Tuberculosis. Patologa estructural y funcional. Editorial Interamericana. 2da Edicin. p 80-83.

2. 3.

10. Annimo. Situacin epidemiolgica de tuberculosis en las Amricas 2004. Programa regional de tuberculosis. http//www.paho.org 11. Annimo. Tuberculosis. Programa regional de Tuberculosis de la Organizacin Panamericana de la Salud (OPS), Oficina Regional de la Organizacin Mundial de la Salud (OMS) 2003;6:1-6.

INFORMED Vol. 9, N 3, 2007