Anales de Radiologa Mxico 2009;3:257-263.

PRESENTACIN DE CASOS CLNICOS

Dra. Sandra Jacqueline Narvez Castellanos,1 Dr. Fernando Martn Biasotti

Pseudotumor orbitario, un diagnstico difcil. Correlacin clnica, radiolgica y patolgica

Conde de Valenciana en el periodo de enero de 2007 a septiembre de 2008. Del total slo se incluy a seis pacientes que contaban con comprobacin patolgica de la enfermedad. Se analizaron los hallazgos y diagnsticos clnico-radiolgicos previos a la biopsia. Resultados: Seis de los seis pacientes tuvieron diagnstico radiolgico y patolgico de PIO; cabe mencionar que en uno de los seis pacientes el diagnstico radiolgico fue linfoma vs. pseudotumor inflamatorio. Hallazgos radiolgicos: Seis pacientes mostraron aumento de volumen de la glndula lagrimal (en uno fue bilateral), cinco tenan proptosis, cinco presentaban afectacin de los msculos extraoculares, en tres haba cambios en la densidad de la grasa orbitaria, tres tenan compromiso intraconal y dos extraconal y en dos se observ afectacin del nervio ptico. Los diagnsticos clnicos previos a la TC de los seis pacientes fueron: Un PIO, tres tumor orbitario, uno tumor de glndula lagrimal y celulitis y el restante no tena diagnstico asentado en el expediente. Hallazgos clnicos: Seis presentaban edema palpebral, en cuatro se palp tumor en la glndula lagrimal (en uno era bilateral), en cuatro se observ la conjuntiva hipermica, tres mostraron proptosis (uno bilateral), tres tenan movilidad ocular limitada, la agudeza visual estaba comprometida de forma importante en cuatro pacientes y slo uno refiri dolor ocular con y sin palpacin. Conclusin: El PIO clnicamente puede representar un dilema diagnstico, sin embargo la TC computada (TC) es un mtodo que, en correlacin con los datos clnicos, demostr tener un valor altamente especfico para la evaluacin y diagnstico de esta patologa. Palabras clave: Pseudotumor orbitario, glndula lagrimal, proptosis, edema palpebral.
contina en la pg. 258

RESUMEN Introduccin: Es la tercera patologa ms comn de la rbita despus de la orbitopata tiroidea y de las enfermedades linfoproliferativas.9 Constituye un diagnstico diferencial en las inflamaciones orbitarias y por ello es importante conocerlo. Sus causas y mecanismos an no estn bien dilucidadas. En las ltimas dcadas se ha logrado entender de mejor forma la entidad clnica, ayudado por la mejora de las tcnicas de imagen, inmunopatogenia y moleculares.4 Objetivo: Mejorar la precisin diagnstica de pseudotumor orbitario con el anlisis de datos clnico-radiolgicos de casos comprobados por histopatologa. Material y mtodos: Se realiz estudio retrospectivo de 12 pacientes registrados con el diagnstico de pseudotumor inflamatorio orbitario (PIO) en el Servicio de Radiologa e Imagen del Instituto de Oftalmologa

Del Instituto de Oftalmologa Conde de Valenciana. Chimalpopoca No. 14. Col Obrera, Mxico, D.F. Copias (copies): Dra. Sandra Jacqueline Narvez Castellanos E-mail: nasaja5@yahoo.com.mx

Introduccin El PIO es tambin conocido como inflamacin inespecfica de la rbita, fue descrito por primera vez en 1905 por Hichsfeld como una masa que simulaba una

neoplasia, pero histolgicamente se trataba de un proceso inflamatorio. Actualmente se define como un proceso inflamatorio benigno no especfico de la regin orbitaria, sin evidencia de enfermedad local o sistmica.1-5 Es la tercera patologa ms comn de la rbita despus de la orbitopata tiroidea y de las enfermedades linfoproliferativas.6
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viene de la pg. 257

ABSTRACT Introduction: It is the third more common pathology of eye orbit after thyroid orbitopathy (thyroid eye disease) and of lymphoproliferative disorders. Considered as a differential diagnosis in the orbital inflammations, it is worth to know about it. Causes and mechanisms are not yet well elucidated. Over the last decade, clinical entity has been better understood, assisted by imaging, immunopathogeny and molecular techniques. Objective: Improving orbital pseudo tumors diagnostic precision with the analysis of clinico-radiological data of cases proven by histopathology. Material and methods: Retrospective study of 12 patients classified with inflammatory orbital pseudo tumors diagnosis (IOP) in the Radiology and Imaging Service of the Ophthalmo-

logy Institute (Instituto de Oftalmologa Conde de Valenciana) in the period from January 2007 to September 2008. From the total, only six patients with pathological prove of the disease were included. Clinico-radiological findings and diagnosis prior to biopsy were analyzed. Results: Six of the six patients had radiological and pathological IOPS diagnosis. It is worth mentioning than in one of the six patients the radiological diagnosis was lymphoma vs. inflammatory pseudotumor. Radiological findings: Six patients showed lacrimal gland volume increase (in one patient, it was bilateral), five had proptosis, five showed extra-ocular muscles affectation, in three patients there were changes in the orbital grease density, three had intraconal visual compromise, two extraconal compromise and in two patients there was optic nerve affectation. Prior CT clinical diagnoses of the six patients were: One IOP, three with

orbital tumor, one with lacrimal gland tumor and cellulites and the remainder did not have diagnosis written down in the file. Clinical findings: Six showed palpebral edema, in four we felt a tumor in the lacrimal gland (in one of them it was bilateral), in four we observed hyperemic bulbar, three showed proptosis (one was bilateral), three had ocular limited mobility, visual sharpness was importantly engaged in four patients and only one referred ocular pain with and without palpation. Conclusion: IOP can clinically represent a diagnostic dilemma; however the computed CT is a method that correlated with clinical data proved to have a highly specific value for the evaluation and diagnosis of this pathology.

Key words: Orbital Pseudotumor, lacrimal gland, proptosis, palpebral edema.

La etiologa exacta de esta enfermedad an no es conocida; sin embargo, la infeccin o un proceso inmune se han postulado como posibles factores desencadenantes. Es un diagnstico clnico de exclusin que es aplicado a la inflamacin orbitaria despus de descartar una neoplasia o un proceso infeccioso o sistmico.5 La gama de caractersticas clnicas, radiolgicas y patolgicas de esta enfermedad son muy variables, van desde un proceso difuso hasta una enfermedad focal especfica de los tejidos orbitarios, como la glndula lagrimal, msculos extraoculares y grasa orbitaria. La incidencia de la enfermedad no es conocida, ya que es difcil de evaluar por la diversidad de las manifestaciones y la falta de aceptacin universal de la definicin de esta enfermedad como entidad.4,5 Tiene predileccin por el sexo femenino, se presenta principalmente en la edad media de la vida, sin embargo, puede encontrarse en todas las edades y no tiene asociacin racial ni familiar.4,6 258 Julio-Septiembre 2009

Esta patologa tpicamente se inicia con dolor sbito, edema y proptosis, que va a variar dependiendo de la localizacin especfica, grado de inflamacin, fibrosis y efecto de masa. Ptosis, quemosis, ojo rojo, epifora, disfuncin de la motilidad y neuropata ptica tambin pueden estar presentes. Restriccin, compresin y destruccin de los tejidos blandos de la rbita van a estar presentes en el marco de esclerosis extensa. La unilateralidad es tpica, ya que la bilateralidad es poco comn. La sintomatologa generalmente se presenta en horas o en das (pseudotumor agudo). En la minora de los pacientes aparece por semanas (pseudotumor subagudo) o se presenta de forma insidiosa durante un periodo de meses (pseudotumor crnico). Se ha reportado la relacin de la presentacin de la enfermedad con las estaciones del ao, con exacerbacin o recurrencia de los sntomas en los meses calurosos. Otro punto importante es la excelente respuesta a la terapia esteroidea, que se puede observar a las 12 h de iniciada.4,6-9

Histolgicamente vara desde clulas polimorfonucleares y fibrosis con una matriz de tejido de granulacin, eosinfilos, clulas plasmticas, histiocitos, folculos linfoides con centros germinales y linfocitos. Se ha reportado que los pseudotumores linfocticos o la presencia de linfoblastos difusos ocultan un linfoma maligno, as como, todos aquellos resistentes a corticoterapia.6 La TC es el mtodo de diagnstico principal en estos procesos, incluso superior a la Resonancia Magntica, ya que nos permite hacer un diagnstico de densidades, morfolgico y de localizacin, al mismo tiempo que nos abre camino para realizar un nuevo intento de clasificacin. Para el mejor entendimiento del cuadro clnico, y los hallazgos radiolgicos se clasifica segn el rea anatmica afectada en: miostica, lagrimal, anterior, apical y difusa.7,6,11 Miostica El cuadro clnico que presentan estos pacientes es dolor con los movimientos oculares, diplopa, proptosis, edema palpebral, quemosis conjuntival, inflamacin del msculo afectado y puede ser bilateral. Los hallazgos topogrficos son engrosamiento de los msculos extraoculares, afectacin tendinosa, bordes irregulares y/o desflecados en el o los msculos afectados, infiltracin y obliteracin de la grasa orbitaria y arqueamiento del borde interno del vientre muscular, que forma un escaln al pasar detrs del globo ocular. La entidad patolgica con la que se debe hacer el diagnostico diferencial es con la orbitopata tiroidea. Adenitis lagrimal Clnicamente se caracteriza por dolor, sensibilidad e inyeccin en el cuadrante temporal superior de la rbita y del frnix conjuntival, palpacin dolorosa de la glndula, deformacin en S del prpado y proptosis con desplazamiento inferior y nasal del globo ocular. En la TC se observa aumento de tamao de la glndula lagrimal, sus contornos suelen ser irregulares y presenta reforzamiento con el medio de contraste intravenoso. Se realiza diagnstico diferencial con adenitis lagrimal viral o bacteriana, rotura de quiste dermoide en la regin de la glndula lagrimal, sarcoidosis, enfermedad de Sjgren, trastornos linfoproliferativos, quistes y neoplasias de esta regin. Debido a la incidencia y variedad de patologas que pueden afectar la glndula lagrimal, es necesaria la biopsia para el diagnstico definitivo. Inflamacin orbitaria anterior Este tipo afecta al globo y rbita anterior. A la exploracin fsica presentan dolor, proptosis, edema palpebral, disminucin de la visin, uvetis, esclerotenonitis, papilitis y desprendimiento exudativo de retina. En la

TC hay infiltracin orbitaria irregular localizada en forma anterior adyacente al ojo, engrosamiento escleral y coroideo que puede extenderse hasta la unin del globo ocular con el nervio ptico y todo ello realza con el medio de contraste. Los diagnsticos diferenciales de la inflamacin orbitaria anterior inespecfica son celulitis orbitaria, rotura de un quiste dermoide, hemorragia dentro de una lesin vascular, rabdomiosarcoma e infiltracin leucmica. Apical Cuando hay afectacin apical los pacientes tienen dolor, proptosis mnima y oftalmopleja dolorosa. En la TC se observa infiltracin irregular en el vrtice de la rbita con extensin de la parte posterior de los msculos extraoculares o del nervio ptico. La sarcoidosis y los procesos granulomatoso son diagnsticos que por TC computada son semejantes. Difusa El cuadro clnico de este tipo de afectacin es similar al que se presenta en la inflamacin orbitaria anterior, agregndose compromiso muscular y neurosensitiva. En los hallazgos tomogrficos encontramos afectacin de toda la rbita con respeto de los bordes del globo ocular y ausencia de erosin sea. Es indiferenciable del linfoma aunque tambin debemos descartar hemangioma cavernoso, meningioma de la vaina del nervio ptico, shwannoma orbitario y metstasis.4,5,7,11 En relacin con el tratamiento, la respuesta a los corticoides a altas dosis (Prednisona: 1 mg/kg peso/ da) es buena, con evolucin favorable en la mayora de los casos. Si bien hay casos de resolucin espontnea, tambin un pequeo porcentaje no responde a la corticoterapia, teniendo que aplicar radioterapia (20002500 rads) o incluso inmunosupresores. Si bien algunos autores afirman que la buena respuesta a los corticoides a los pocos das del comienzo del tratamiento es una evidencia diagnstica de pseudotumor orbitario, es de destacar que tambin otros procesos, incluyendo tumores malignos, entre ellos, pueden responder favorablemente de forma temporal a la administracin de los mismos. Por tanto la biopsia es fundamental y necesaria para el diagnstico exacto de pseudotumor orbitario.1,3-6 Material y mtodos Se realiz el estudio retrospectivo de doce pacientes registrados con el diagnstico tomogrfico de PIO en el Servicio de Radiologa e Imagen del Instituto de Oftalmologa Conde de Valenciana en el periodo de enero del 2007 a septiembre de 2008. Se incluyeron slo aquellos pacientes que contaban con expediente en el Instituto de Oftalmologa Conde de Valencia con diagnstico tomogrfico de PIO y con
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is M. e xtra ocu lare s Gra sa o rbita ria

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Resultados Seis de los seis pacientes tuvieron diagnstico radiolgico y patolgico de PIO; cabe mencionar que en uno de los seis pacientes el diagnstico radiolgico fue linfoma vs. pseudotumor inflamatorio, en ste el planteamiento de ambos diagnsticos fue dado por la afectacin de ambas glndulas lagrimales e inserciones musculares de los rectos laterales (poco frecuente en el pseudotumor que es comnmente unilateral), sin

Figura 2. Hallazgos radiolgicos.

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Linfomas vs. pseudotumor inflamatorio orbitario aaaa aaa aaaa aaaa Pseudotumor inflamatorio orbitario a Figura 1. Diagnstico radiolgivo.

embargo, la manifestacin clnica de edema palpebral y dolor (signos que no se presentan en linfoma que es indoloro) nos sometieron al dilema para la precisin diagnstica. El resto de pacientes radiolgicamente tuvieron afeccin difusa de la rbita (Figura 1). Hallazgos radiolgicos (Figura 2): Seis pacientes mostraron aumento de volumen de la glndula lagrimal (Figura 3) que en uno de los casos fue bilateral (Figura 4); las cuales reforzaron de forma moderada con el contraste intravenoso y no producan erosin ni remodelacin sea. Cinco tenan proptosis (Figura 5). Cinco presentaban afectacin de los msculos extraoculares, uno de los paciente tena engrosamiento de todos los msculos, dos de ellos presentaban engrosamiento de un solo msculo (Figura 6) y en los dos restantes todos los msculos extraoculares no podan distinguirse del tejido con densidad de tejidos blandos mal definido localizado en el espacio intra y extraconal (Figura 7), en tres haba aumento en la densidad de la grasa orbitaria, tres tenan compromi-

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Figura 3. (A y B) En la rbita derecha se ve aumento de volumen de la glndula lagrimal que produce proptosis, desplazamiento medial del globo ocular y compromete la insercin del recto lateral.

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estudio patolgico. De los 12 pacientes slo seis cumplieron con los criterios de inclusin. Los hallazgos radiolgicos de estos pacientes para su anlisis, se obtuvieron de los reportes radiolgicos que se archivan en el Servicio de Radiologa e Imagen y en cuatro de los seis pacientes se contaba incluso con las imgenes de TC. Para obtener los datos clnicos se revisaron los expedientes oftalmolgicos en la red del Hospital. Los resultados de las biopsias se obtuvieron del libro de registros diagnsticos en el Servicio de Patologa. Finalmente con los datos obtenidos se realiz la correlacin clnico-radiolgica y patolgica.

100%
a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a a

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Figura 4. (A y B) Paciente de 36 aos de edad que presenta inflamacin dolorosa de ambos prpados con sospecha clnica de linfoma orbitario. En ambas imgenes vemos aumento de volumen de las glndulas lagrimales. Con el estudio patolgico result pseudotumor inflamatorio inespecfico.

Figura 5. En la rbita izquierda hay un tejido que envuelve al globo ocular, produce proptosis y oblitera la grasa intraconal.

so intraconal (Figura 5) y dos extraconal (Figura 8) y en dos se observ afectacin del nervio ptico el que present engrosamiento y realce anmalo de las cubiertas que lo cubren (Figura 7). Los diagnsticos clnicos previos a la TC de los seis pacientes con diagnstico radiolgico y patolgico de pseudotumor inflamatorio orbitario, fueron: uno pseudotumor inflamatorio orbitario, tres tumores orbitarios, uno con celulitis y tumor de glndula lagrimal y el restante no tena diagnstico asentado en el expediente (Figura 9). Hallazgos clnicos (Figura 10): Seis presentaban edema palpebral, en cuatro se palp tumor en la glndula lagrimal (uno bilateral), en cuatro se observ la conjuntiva hipermica, tres mostraron proptosis (uno bilateral), tres tenan movilidad ocular limitada, la agudeza visual estaba comprometida de forma importante en cuatro pacientes y slo uno refiri dolor ocular con y sin palpacin. Todos fueron tratados con prednisolona obteniendo buena respuesta. Discusin El pseudotumor orbitario es un dilema diagnstico clnico-radiolgico, ya que esta patologa tiene un comportamiento inespecfico y simula varias enfermedades; es un diagnstico que se realiza por exclusin y necesita indiscutiblemente de los estudios de imagen y la correlacin clnica para establecerlo, lo anterior fue determinante para la precisin diagnstica radiolgica en los pacientes analizados en este estudio. La TC es un buen mtodo que nos permite evaluar, la morfologa y el sitio anatmico que se encuentra afectado, asimismo, nos permite valorar de forma eficaz las estructuras seas, que si se encuentran comprometidas nos descartan la posibilidad de pseudotumor orbitario. El diagnstico por imagen en este estudio tuvo una alta sensibilidad y especificidad, adems se pudo ver
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Figura 6. En la rbita derecha se ve aumento de volumen de la glndula lagrimal y engrosamiento e irregularidad de los bordes del recto lateral (puntas de flecha).

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Figura 7. Se observa un tejido que se confunde con los msculos extraoculares y nervio ptico el que presenta engrosamiento y realce anmalo de sus cubiertas (flecha).

que la TC puede detectar cambios en las estructuras de la rbita que clnicamente no se pudieron valorar, como el aumento de volumen en la glndula lagrimal que radiolgicamente estuvo afectada en los seis pacientes y clnicamente slo se detect en tres de ellos; en el caso de proptosis a la exploracin se encontr en tres pacientes mientras que por imagen fueron cinco los que presentaron este signo. Los cambios morfolgicos y de la densidad en los msculos y la grasa orbitaria, as como, la extensin de la lesin son otros de los hallazgos que nicamente por imagen se pueden determinar. El dolor, la hiperemia conjuntival, la agudeza visual y la limitacin en la movilidad del globo ocular son signos y sntomas que se evaluaron en este estudio y son hallazgos que slo la clnica examina con precisin; sin embargo, al menos los dos ltimos, radiolgicamente pueden predecirse.

Figura 8. (A y B) En la rbita derecha hay dos imgenes cuya densidad y reforzamiento son similares al msculo que infiltra por separado al espacio extraconal, la mayor de ellas est localizada en la regin lateral (cabeza de flecha), la otra desplaza en forma moderada al recto medial (flecha) 100%
             

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Pseudotumor inflamatorio orbitario Tumor orbitario aaaa Tumor de glndula lafrimal aaaa
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Figura 9. Diagnsticos clnico.

Figura 10. Hallazgos clnicos.

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Por lo tanto lo anterior se traduce en que una adecuada valoracin clnica aunada a un estudio por imagen pueden aseverar el diagnstico, que podra obviar el estudio patolgico sin perder de vista las indicaciones absolutas del mismo, como son afectacin nica a la glndula lagrimal, bilateralidad de la lesin y falta de respuesta a tratamiento con esteroides por mencionar algunas. Otro punto importante de esta patologa a sealar que la bilateralidad es rara; sin embargo, se encontr afectacin en ambas rbitas en un paciente al que se le est dando seguimiento y el tratamiento con prednisolona ha dado buenos resultados. Se realizo bsqueda y anlisis de los otros seis pacientes a los que no se les realiz biopsia, y encontramos que a dos de ellos se les inicio tratamiento con prednisolona con reversin de los sntomas, a dos se

les indic biopsia despus de la realizacin de la TC a la que no acudieron y no tienen consultas posteriores registradas ni se les indic tratamiento, pues ste se iba a determinar despus del estudio patolgico y los dos restantes tuvieron una sola consulta de primera vez, la realizacin de TC y no se presentaron a la siguiente cita. Conclusin El PIO clnicamente puede representar un dilema diagnstico; sin embargo, la TC es un mtodo, que en este estudio demostr tener un valor altamente especfico para la evaluacin y diagnstico de esta patologa. Lo anterior se traduce en que una adecuada valoracin clnica aunada a un estudio por imagen permite llegar al diagnstico y obviar la toma de biopsia en un gran nmero de casos.

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