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Med Clin (Barc).

2013;140(2):8387

www.elsevier.es/medicinaclinica

culo especial Art

Muestreo dirigido por los participantes para el estudio de poblaciones cil acceso de dif
Respondent-driven sampling for the study of difcult access populations
guila d y M. Jose rez-Vicente c, Maria M. Rodr guez del A Bravo a,b,* Luis Sordo a,b, Sabina Pe
a

a Centro Nacional de Epidemiologa, Instituto de Salud Carlos III, Madrid, Espan n Biome dica en Red de Epidemiologa y Salud Pu blica (CIBERESP), Madrid, Espan a Centro de Investigacio c laga, Espan n, Agencia Sanitaria Costa del Sol, Marbella, Ma a Unidad de Apoyo a la Investigacio d n Clnica de Medicina Preventiva, Vigilancia y Promocio n de la Salud, Hospital Virgen de las Nieves, Granada, Espan a Unidad de Gestio
b

N DEL ARTI CULO INFORMACIO

Historia del artculo: Recibido el 11 de abril de 2012 Aceptado el 12 de julio de 2012 On-line el 31 de octubre de 2012

n Introduccio cil acceso aquellas que Entendemos por poblaciones de dif cil de tienen un marco muestral escasamente denido o dif construir. Sus miembros suelen recelar de revelar su pertenencia a n perseguidas por la ley la misma, bien porque sus actividades este (por ejemplo, consumir drogas ilegales), bien porque sean n) o posean sancionadas socialmente (por ejemplo, la prostitucio sticas que pueden ser estigmatizadoras (por ejemplo, caracter estar infectado por el virus de la inmunodeciencia humana [VIH] n o ser inmigrante ilegal)1. Por todo ello, a estas poblaciones, tambie todos de muestreo llamadas ocultas, no se les pueden aplicar los me tradicionales. Para facilitar el reclutamiento de estas poblaciones, desde hace as, como el muestreo os se han desarrollado diversas metodolog an tiempo-lugar basado en horas y sitios concretos (time-location sampling)1, el muestreo en bola de nieve (snowball sampling)2 o el cas (targeted sampling)3. centrado en lugares o poblaciones espec n de estos me todos es que no permiten generalizar Una limitacio n que se quiere estudiar (poblacio n los resultados a toda la poblacio de referencia). cada de 19904 se desarrollo un nuevo proceso, A nales de la de el muestreo dirigido por los participantes o respondent-driven todo que adema s de protocolizar sampling (RDS). Se trata de un me una forma de muestreo en cadena para el reclutamiento de cil acceso, persigue obtener estimadores no poblaciones de dif n de referencia de donde se ha sesgados generalizables a la poblacio

do la muestra5. Para ello, se tienen en cuenta tanto las extra sticas del proceso de muestreo como variables espec cas caracter referidas a la red social6. a exigente en cuanto a las El RDS es una metodolog ricas para la obtencio n de estimadores no condiciones teo s, presenta las dicultades an adidas de tratar sesgados. Adema y de no con observaciones que no son independientes entre s lculo de los estimadores de incertidumbre permitir el ca asociados al proceso de muestreo. Esto hace que a pesar de la n en las u ltimas experiencia obtenida con su extensa aplicacio cadas en ma s de 30 pa ses, su superioridad sobre otras 2 de as siga debatie ndose79. metodolog culo tiene como objetivo identicar los aspectos El presente art rico-metodolo gicos esenciales del RDS, facilitar el conocimiento teo de sus herramientas y mostrar sus principales dicultades o limitaciones. a de muestreo Pasos para realizar un estudio con metodolog dirigido por los participantes El muestreo se realiza en cascada y se inicia mediante la n no aleatoria de informantes iniciales (semillas), que sera n seleccio mero limitado de nuevos los encargados de seleccionar un nu n de referencia. Estos nuevos miembros miembros de la poblacio n a su vez la funcio n de seleccionar a otros seleccionados tendra n a otros y as sucesivaparticipantes, que a su vez seleccionara mente. Cada grupo de participantes derivado de una semilla se denomina cadena. El grupo reclutado en cada etapa es una ola, siendo el grupo seleccionado por las semillas la primera ola. Se un nu mero suciente de olas para completar la muestra generara necesaria o prevista.

* Autor para correspondencia. nico: mbravop@isciii.es (M.J. Bravo). Correo electro

a, S.L. Todos los derechos reservados. 0025-7753/$ see front matter 2012 Elsevier Espan http://dx.doi.org/10.1016/j.medcli.2012.07.017

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Tabla 1 n de un muestreo dirigido por los Principales condiciones para la realizacio participantes n de estudio Poblacio No debe estar muy segmentada Conectada por redes sociales Estructurarse en redes sociales densas o de la muestra Taman o de 2 Efecto de disen n de semillas (caractersticas) Seleccio Alta disponibilidad mero de personas a las que sea previsible Red social con un elevado nu poder acceder sticas de la poblacio n de Alta representatividad de las principales caracter estudio Instrucciones a participantes para que recluten nimo el nombre y vistas en el u ltimo mes) A personas conocidas (m n Con las que existe reciprocidad en la relacio Preferiblemente que no sean familia Incentivos Primario como participante o semilla, secundario como reclutador n sin provocar picaresca (abono transporte, Que lleven a la colaboracio bono para comida, etc.) Seguimiento s de cupones A trave digo a cada paciente Dando un co fono gratuito Con apoyo de un tele mite para reclutar Fijando fechas l

n resultados. Las semillas deben cumplir los criterios de inclusio n de referencia, si bien en denidos en el protocolo para la poblacio lisis como sujetos del estudio, ocasiones no se incluyen en el ana mero de semillas sino simplemente como reclutadores. El nu seleccionadas suele variar entre 6 y 20 dependiendo de diferentes mero de subgrupos a estudiar (segu n sexo, factores, como el nu o muestral requerido y posibilidad de no edad, etc.), taman cumplimiento como reclutador. todo claramente denido para seleccionarlas; No existe un me sin embargo, es importante que las semillas cumplan los siguientes n para participar en el requisitos: tener muy buena disposicio n de referencia estudio, ser representativas de la poblacio s) y tener una red social con un elevado (o subpoblaciones de intere mero de personas a las que sea previsible poder acceder5. nu No obstante, los errores o limitaciones derivados de una n poco adecuada podra n ser corregidos en las sucesivas seleccio n avance el reclutaevaluaciones que se vayan realizando segu miento. Las dicultades para encontrar unas semillas adecuadas n sen alarse entre las limitaciones que se describan en la podra n de los resultados del estudio. discusio Proceso de reclutamiento a partir de las semillas Una vez seleccionadas, a cada semilla se le pide que reclute, odo limitado de tiempo, un ma ximo de 3 nuevos durante un per n. Otras participantes que han de cumplir los criterios de inclusio recomendaciones que suelen darse son5,10: - Que los reclutados sean conocidos de la semilla a los que esta ltimo mes y de los que sepa como m nimo el haya visto en el u nombre de pila. - Que la semilla conozca al reclutado en la misma medida que el reclutado a la semilla. - Que preferiblemente no sean familiares de la semilla (para n de las redes de un individuo prevenir la sobrerrepresentacio concreto). Una vez integradas en el estudio las personas reclutadas por las constituida la primera ola. A estas personas semillas, quedara n las mismas directrices que a las semillas, reclutadas se les dara para que a su vez ellos recluten a nuevos participantes y se vayan constituyendo sucesivas olas. Para que un estudio tenga validez externa, se ha considerado que deben alcanzarse al menos entre 4 y basado en la teor a 6 olas5,12. Este principio de reclutamiento esta n, segu n la cual cualquier miembro de de los 6 grados de separacio n podr a ser potencialmente vinculado a otra a trave s una poblacio s de 6 personas12. de una cadena de conocidos de no ma rico, en ese momento la composicio n Desde el punto de vista teo a alcanzar lo que se denomina equilibrio, es de la muestra podr an decir, las variables de las personas reclutadas en esas olas ser y tienen independientes de las semillas de las que se partio nimas en su distribucio n, menores del 2%13. Ser a variaciones m sticas de la muestra converger an con entonces cuando las caracter sticas poblacionales. Y este hecho solo se logra cuando las caracter se consigue llegar a poblaciones alejadas de las inicialmente seleccionadas. Este equilibrio puede ser determinado durante el estudio14. De comprobarse que no se ha alcanzado, estaremos a tiempo de seguir recogiendo sujetos en sucesivas olas hasta sticas de estas u ltimas no cambien de conseguir que las caracter unas a otras. Seguimiento, incentivos y otros aspectos logsticos

n se revisan los principales aspectos que deben ser A continuacio incluidos en un protocolo de un estudio con RDS y que tienen a (tabla 1). consideraciones especiales en este tipo de metodolog n formativa Investigacio Constituye el primer paso y pretende determinar con la mayor sticas de la poblacio n de referencia, las claridad posible las caracter n con ella, las diferentes dicultades de acceso y comunicacio subpoblaciones que la componen y la profundidad de sus redes sociales. Dada la heterogeneidad de las poblaciones que pueden ser nica metodolog a para abordar esta estudiadas, no existe una u etapa; generalmente se utilizan diversos abordajes que se n de grupos focales complementan, como por ejemplo la realizacio n de referencia, o con miembros potenciales de la poblacio entrevistas en profundidad con informantes clave que trabajan n generalmente encuadrados en organizaciones con dicha poblacio valorar la factibilidad del no gubernamentales. Esto permitira n adecuada de muestreo. estudio y conrmar que el RDS es la opcio sticas que han de estar presentes en Se han descrito 3 caracter n de referencia para que el RDS pueda aplicarse: la la poblacio n debe encontrarse conectada por redes sociales, estas han poblacio n no debe estar muy segmentada10. de ser densas y la poblacio n del taman o muestral Determinacio Se realiza igual que para el resto de estudios, si bien el efecto de o recomendado es 2. Es decir, que el taman o muestral disen calculado para el objetivo principal ha de ser el doble del que se a con un muestreo aleatorio simple6,11. Son estudios en necesitar los que las observaciones no son independientes. Esto conlleva mayores intervalos de conanza en sus resultados. El aumento del o muestral pretende compensar este efecto. taman n de semillas Seleccio s delicados de esta metodolog a y de Es uno de los elementos ma n en gran medida los la bondad con la que se realice dependera

n de las personas que forman parte del Para la identicacio estudio, y como herramienta de reclutamiento, se recomienda el tantos cupones uso de cupones. Cada semilla o reclutador recibira

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Primera ola

Segunda ola

Tercera ola

Cuarta ola
1.1.1.1.1 1.1.1.1.2 1.1.2.1.1 1.1.2.1.2 1.2.1.1.1 1.2.1.1.2. 1.2.2.1.1 1.2.1.1.1.3 1.3.1.1.1 1.3.1.2.1

Quinta ola
1.1.1.1.1.1

1.1.1.1 1.1.1 1.1 1.1.1.2 1.1.1.3 1.1.2.1 1.1.2 1.1.2.2 1.2.1 1.2.1.1 1.2.2.1 1.2.3.1 1.3.1.1 1.3.1 1.3 1.3.2 1.3.1.2 1.3.2.1 1.3.2.2

1.1.1.1.1.2 1.1.1.1.2.1 1.1.2.1.1.1 1.1.2.1.1.2 1.2.1.1.1.1 1.2.1.1.2.1 1.2.2.1.1.1 1.3.1.1.1.1 1.3.1.1.1.2 1.3.1.2.1.1 1.3.2.2.1.1

Semilla

1.2

1.2.2 1.2.3

1.3.2.2.1 1.3.3.1.1

1.3.2.2.1.2 1.3.3.1.1.1 1.3.3.1.1.2

1.3.3

1.3.3.1 1.3.3.2 1.3.3.3 1.3.3.2.1 1.3.3.3.1 1.3.3.3.2

1.3.3.3.1.1 1.3.3.3.2.1 1.3.3.3.2.2 1.3.3.3.3.1

Participante:

Cdigo
1.3.3.3.3

1.3.3.3.3.2 1.3.3.3.3.3

digos. Elaboracio n propia basada en CDC5 y Johnston et al.6. Figura 1. Ejemplo de cadena de participantes a partir de una semilla y co

an reclutar. De esta como personas se les indique que deber manera, aquellos candidatos que se presenten para participar en el n mediante el cupo n. En el cupo n se indicara estudio se identicara nde y cua ndo ponerse en contacto con el equipo mo, do co fono gratuito), el tiempo l mite investigador (lo ideal es un tele n) y un para hacerlo (una especie de fecha de caducidad del cupo digo de identicacio n u nico. Este co digo debe permitir co identicar la cadena y la ola a las que pertenece un participante ricamente dado. Para ello se recomienda codicar alfanume , la semilla con el co digo 1 separando cada ola con un punto. As a una primera ola de 3 personas con los co digos 1.1, 1.2 y generar sucesivamente6,12 (g. 1). En este cupo n, adema s, se 1.3, y as el pago de los 2 incentivos recomendados: aquel que registrara recibe cada persona por participar en el estudio (primario), y el que recibe cuando cumple su labor de reclutador (secundario)15. El lugar de las entrevistas debe ser elegido cuidadosamente n formativa. Debe facilitar el cribado desde la etapa de investigacio n de que los sujetos cumplen los criterios del (determinacio estudio) y el pago de los incentivos. Para elegirlo hay que valorar su accesibilidad, seguridad, privacidad, posibles dicultades para el n desplazamiento de participantes y las reticencias de la poblacio de estudio a ser identicada por la comunidad o sus iguales. Variables especcas de muestreo dirigido por los participantes s de cumplir con las El protocolo de un estudio con RDS, adema condiciones anteriormente descritas, debe prever la recogida de las siguientes variables en el cuestionario que se aplique a los participantes: n a participar en el estudio. De cada - Nivel de aceptacio el nu mero y las caracter sticas de las participante se recogera participar en el estudio y lo personas a las que se ofrecio rechazaron. el - Red social de los participantes. Para cada uno se recogera mero total de personas que conoce con las mismas caracternu sticas que las que ha reclutado. la que podemos registrar a A estas 2 variables se les sumara s de los co digos: trave

n entre las semillas y el resto de los participantes del - Relacio n recluta a quie n). As , en el ejemplo del apartado estudio (quie digo 1.2.3.2.1 podr a ser anterior, un participante con el co pidamente identicado como perteneciente a la cuarta ola ra procedente de la cadena generada por la semilla 1. la valoracio n de posibles La primera de estas variables permitira la importancia de las sesgos. En el siguiente apartado se vera ltimas en el ana lisis de los datos. 2u lisis de datos Ana Una vez que hemos completado la muestra prevista, si analizamos los resultados como si se tratara de un muestreo an el mismo signicado que los de un aleatorio simple, tendr an extrapolables a la poblacio n muestreo en bola de nieve y no ser de referencia. n y que Las 2 variables que nos permiten hacer la extrapolacio n recluta a quie n y la dan sentido al RDS son la que determina quie que describe la red social de los participantes. Estas variables metros necesarios para la permiten determinar varios para n de estimadores no sesgados en un estudio con obtencio a de RDS. En el presente art culo solo se describen metodolog s importantes. las bases conceptuales de los ma n, se introducira un ejemplo Para una mejor comprensio rmulas en la gura 2) en el que el objetivo (desarrollado con fo a inyectada para el consumo de es determinar la prevalencia de la v n de dif cil acceso como la de usuarios opioides en una poblacio an: de drogas ilegales. Los elementos a tener en cuenta ser n de la variable o variables de intere s en la muestra a) Distribucio (por ejemplo, personas inyectadoras [i] y no inyectadoras [n]). n recluta a quie n. Para ello b) Datos derivados de la variable quie una matriz de reclutamiento con la v a de los se elaborara a de los reclutados en las reclutadores en las las, y la v columnas. Esta matriz permite calcular las proporciones de participantes de cada tipo (inyectadores o no inyectadores) captados a su vez por cada tipo, denominadas proporciones de n (S), siendo, por ejemplo, Sin la proporcio n de no seleccio inyectadores reclutados por inyectadores.

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Distribucin por va en sucesivas olas a partir de una semilla de no inyectadores

100 90 80 70 Porcentaje 60 50 40 30 20 10 0 0 1 2 3 4 5 6 Nmero de olas 7 8 9 10


Inyectadores No Inyectadores

En las primeras olas la distribucin de la poblacin fue heterognea llegando a equilibrarse en las olas 8-9 [Caractersticas de la muestra comienzan a converger con las de la poblacin].
Resultados en funcin de va y principales estimadores de muestreo RDS

Va del reclutado
Inyectador (i) No inyectador(n) Total

Recuento Reclutados
Va del reclutador
Inyectador (i)

Proporcin muestral, S Recuento Reclutados

No Inyectador(n) Proporcin muestral, S

Distribucin total de reclutados


Total

20 Sii 0,308 51 Sni 0,345 71 SDi 0,332 Ei 0,332 <0.001 Ni 30,070 Pi 0,346 (0,235-0,456) Hi

45 Sin 0,692 97 Snn 0,655 143 SDn 0,668 En 0,668 Nn 31,890 Pn 0,654 (0,575-0,732) Hn 0,003

65 1 148 1 214 1

Distribucin muestral, SD Muestra en equilibrio, E Diferencia media entre SD y E Tamao medio de la red ajustada N Estimacin de la proporcin poblacional, P (IC) Pi= Sni* Nn/ (Sni * Nn) + (Sin * Ni) Homofilia, H Hi= (Sii- Pi) (1 -Pi)

-0,058

El porcentaje estimado (P) de usuarios de droga inyectada es 34.6%. La similitud de los valores de la muestra en equilibrio (E) con la distribucin muestral (indicado por SD) indica una muy buena semejanza entre la muestra observada y la poblacin de referencia. De la misma forma, un valor de homofilia (H) muy cercano a 0 demuestra que los reclutadores tienden a reclutar participantes con diferentes vas con independencia de la suya. i: Inyectador; n: No inyectador; ii: i reclutados por i; ni: i reclutados por n; in: n reclutados por i;nn: n reclutados por n. S: Proporcin muestral; SD: Distribucin Muestral; E: Equilibrio; N: Tamao medio dela red ajustada; P: Proporcin muestral; IC: Intervalo de confianza H: Homofilia.

n inyectadores o no (v a). Figura 2. Ejemplo de muestreo dirigido por los participantes (RDS) en usuarios de drogas: distribucio o medio de la red ajustada; n: no inyectador; H: homolia; i: inyectador; IC: intervalo de conanza; ii: i reclutados por i; in: n reclutados por i; E: equilibrio; N: taman n muestral; S: proporcio n muestral; SD: distribucio n muestral. ni: i reclutados por n; nn: n reclutados por n; P: proporcio

mero medio (N) de relaciones o taman o de red de cada c) Nu , por ejemplo, Ni ser a el nu mero medio de participante. As relaciones que tienen las personas inyectadoras. A partir de estos valores obtenidos directamente de nuestra muestra, podemos calcular los estimadores poblacionales en usuarios de drogas inyectadores (Pi) y no inyectadores (Pn), junto , pasamos de las cifras con sus intervalos de conanza (g. 2). As n diana. obtenidas en nuestra muestra a estimadores de la poblacio Por ello, en la manera que se muestra en la gura 2, tanto los resultados recogidos como los estimados deben quedar registrados a la manera que se indica en el documento STROBE16 con los datos sin ajustar y ajustados. s de los estimadores de proporcio n muestrales, existen Adema otros 2 conceptos clave para interpretar los resultados de un estudio de este tipo: homolia y equilibrio. El equilibrio quedo denido anteriormente (Proceso de reclutamiento a partir de

las semillas). La homolia es una medida que permite cuanticar la tendencia de los participantes a reclutar individuos dentro de de valorarse al interpretar los su mismo grupo, que habra resultados. El valor asignado oscila entre 1 (todos los reclutamientos se producen entre miembros de un mismo grupo) y -1 (todos los reclutamientos se hacen fuera de un grupo lculo de la homolia dado o establecido). Mediante el ca determinarse las estructuras sociales existentes en la podra n de referencia. Pueden denirse 3 estructuras sociales poblacio sicas: ba n tiende a reclutar a 1. Cohorte: se produce cuando toda la poblacio sticas muy parecidas a las propias individuos con caracter (homolia positiva). 2. Bipartida: es aquella en la que todos sus miembros tienden a reclutar a personas diferentes a ellos mismos (homolia negativa).

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rica: es la ma s frecuente y se caracteriza por tratarse 3. Core-perife de una red social fraccionada en 2. Una de sus partes (la central o core) tiende a la estructura de cohorte, mientras la otra u otras tienden a la bipartida. En nuestro ejemplo, los inyectadores an a ser la parte central, mientras que los notender an la parte perife rica. inyectadores constituir n de los para metros poblacionales se completa con La estimacio lculo de los intervalos de conanza. Para ello es necesario el ca ticos espec cos que permitan recurrir a programas informa obtener estimadores de la incertidumbre en situaciones como muestreos complejos o la no independencia de las observaciones. lculo se realiza mediante te cnicas de boostrap o de remuestreo Su ca (simulando que se extraen submuestras repetidas de la muestra total obtenida), que requieren de una gran potencia de procesa lculos descritos con anterioridad, trata ndose de un miento. Los ca mica, pueden realizarse con ejemplo en una variable dicoto n una variable sencillez. El ejemplo de la gura 2 utiliza tambie as, de este tipo. Sin embargo, cuando la variable tiene m categor gnitas que hay que resolver un sistema de m ecuaciones con m inco ticos. Para profundizar hace necesario recurrir a programas informa lisis de estos datos existe un software espec co, el RDSAT en el ana o Respondent Driven Sampling Analysis Tool17. El paquete RDS del lisis de datos programa R, que es gratuito, facilita igualmente el ana a. con esta metodolog sticos a tener en cuenta que Existen otros conceptos estad til para escapan del objetivo del presente estudio. Un recurso muy u acercarse a ellos se encuentra disponible en el enlace www. responddrivensample.com. De esta manera, los resultados de una muestra que comenzo an extrapolarse a siendo seleccionada de manera no aleatoria podr n de referencia como si se hubieran obtenido toda la poblacio mediante muestreo aleatorio. Dicultades y limitaciones a pueden aparecer En los estudios con esta metodolog n subsanarse, otras habra diferentes dicultades. Algunas podra que identicarlas y tenerlas en cuenta al interpretar los resultados. - Ruptura de cadena: es frecuente. Se da cuando una semilla o un reclutador de una ola dada no recluta a nadie. En principio se subsana eligiendo otro reclutador que pueda crear una nueva cadena. neas: se producen cuando hay grandes - Cadenas heteroge diferencias en el grado de respuesta o reclutamiento entre unas a que manejar la posibilidad cadenas y otras. En este caso, habr n aun dentro de la poblacio n de que exista un sesgo de seleccio oculta. mero de - Red social insuciente: se produce cuando el nu contactos a conseguir queda estancado porque las redes sociales de unas semillas han quedado cubiertas por otras. En principio ha de evitarse esta eventualidad en la fase de n formativa, pero a veces aparece aunque se hayan investigacio a deberse a que seguido los pasos de una manera correcta. Podr n de referencia, llegando a coincidir la se satura la poblacio n (con las implicaciones positivas y muestra y la poblacio an), pero lo ma s normal es que negativas que de ello se derivar se deba a que las semillas han sido elegidas dentro de un grupo autolimitado. mero total de - Los reclutadores no valoran adecuadamente el nu personas que conocen con los criterios que se han establecido. Las

n del taman o de preguntas que se les formulen para la valoracio como las instrucciones su red social han de ser muy precisas, as sobre el no reclutamiento de desconocidos y familiares8. ricos hablan - No se alcanza el equilibrio: aunque los modelos teo sticas de la muestra de un momento en el que las caracter n, no siempre es posible alcanzar convergen con las de la poblacio este equilibrio7,8. En ese caso, como cuando la red social es n equiparables a los de un insuciente, nuestros resultados sera an inferirse a toda muestreo realizado en bola de nieve y no podr n. la poblacio

n Financiacio Fondo de Investigaciones Sanitarias (FIS) STPY 1448/11, y de la Red de Trastornos Adictivos (RTA) RD06/0001/1018. Luis Sordo del Castillo disfruta de un contrato posdoctoral de n Sara Borrell. perfeccionamiento de la investigacio Conicto de intereses n conicto de intereses. Los autores declaran no tener ningu a Bibliograf
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