Cerebelo (2010) 9: 530 - 536 DOI 10.

1007
/ s12311-010-0188-3

Atrofia del cerebelo y desarrollo de una disgrafía periférica: un caso

pediátrico

Maria Concepción Fournier del Castillo y María Jesús Maldonado Belmonte y María Luz Ruiz-Falcó Rojas y Miguel
Ángel López Pino y Jordi Bernabeu Verdú y Jesús M. Suárez Rodríguez

Publicado en línea: 29 de junio de 2010

## Springer Science + Business Media, LLC 2010

Resumen Se pueden distinguir dos tipos de disgrafía: las centrales, que
reflejan el daño a las rutas ortográficas lingüísticas, y las periféricas,
producidas por alteraciones en la selección o ejecución de patrones
motores gráficos. Presentamos el caso de un niño varón de 8 años que
consultó a especialistas debido a dificultades en la escritura, con
antecedentes de inflamación cerebelosa aguda a la edad de 4 años. El
patrón de escritura que ha desarrollado muestra características
Los errores de la disgrafía periférica. La resonancia magnética tomada
durante la evaluación neuropsicológica muestra una atrofia leve en la corteza
del cerebelo. Nuestro caso es similar a estudios previos de pacientes adultos
e igualmente respalda el hecho de que la red funcional responsable del
control periférico de las habilidades de escritura puede incluir el cerebelo, que
no solo mantiene procesos de escritura previamente aprendidos sino que
también está involucrado en la adquisición evolutiva de este capacidad.

Material complementario electrónico La versión en línea de este artículo (doi: 10.1007 /

Palabras clave Atrofia del cerebelo. Idioma . Discapacidad
s12311-010-0188-3) contiene material complementario, que está disponible para usuarios
autorizados. de escritura. Disgrafía periférica

MC Fournier del Castillo (*) Unidad de Psiquiatría y

Psicología, Niños Niño Jesús ' s Hospital Universitario,
Avda. Menéndez Pelayo, 65, 28009 Madrid, España Introducción

El proceso de escritura tiene dos componentes: lingüístico y motor. El

correo electrónico: cfournier.hnjs@salud.madrid.org
MJ Maldonado Belmonte
Unidad de Psiquiatría, Hospital Universitario Gregorio Marañón, Madrid, España.
primero genera la ortografía de las palabras, y el segundo convierte la
información gráfica abstracta en instrucciones motoras para ejecutar
movimientos de script [ 1 ] Disgrafía es el término utilizado para referirse a los
trastornos de escritura causados ​por daño neurológico, dos tipos de los

ML Ruiz-Falcó Rojas
Unidad Neurológica, Niño Jesús Niños ' Hospital Universitario, Madrid, España.
M. Á. López Pino Departamento de Radiología, Niño
Jesús Niños ' Hospital Universitario, Madrid, España.
cuales se pueden distinguir: los principales, que reflejan el daño a las rutas
ortográficas lingüísticas, y los periféricos, producidos por alteraciones en la
selección o ejecución de Patrones motores gráficos. El proceso de escritura
periférica convierte las unidades alográficas (forma de representación de
letras) en movimientos de escritura, que constituyen las secuencias de trazo
que especifican la dirección, el tamaño, la posición y el orden.

J. Bernabeu Verdú
Unidad de Oncología Pediátrica, Hospital Universitario La Fe, Valencia, El tipo periférico más investigado es la disgrafía espacial o aferente,
España. descrita inicialmente en adultos por Lebrun [ 2 ] Se caracteriza por la
producción incorrecta de trazos y letras (omisión y repetición), la
J. Bernabeu Verdú: JM Suárez Rodríguez Métodos de
superposición de letras y palabras, intervalos exagerados entre letras,
investigación y diagnóstico en educación, Universidad de
Valencia, Valencia, España líneas inclinadas, tendencia a escribir en el lado derecho de la página y
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falta de deterioro de la escritura sin visión [ 3 ] En adultos, esta afección se ha
informado después de lesiones parietales derechas [ 4 4 ] y más recientemente
en lesiones cerebelosas [ 5 5 , 6 6 ] La patología adquirida del cerebelo es
relativamente menos común en niños; por lo tanto, hay pocos estudios que
describan alteraciones en las funciones cognitivas después del daño
cerebeloso.
Nuestro equipo de investigación ha estudiado el caso de un niño con
antecedentes de inflamación cerebelosa aguda y atrofia secundaria del cerebelo,
que consultó a especialistas con respecto a un trastorno en el proceso de
adquisición de la escritura, sin evidencia de ninguna otra alteración del cerebelo
en ese momento. El patrón de escritura, que presenta características de
disgrafía periférica y está asociado con una patología cerebelosa, es similar a los
ya descritos en adultos.
Reporte de un caso
Descripción clínica
Un paciente masculino de 8 años y 10 meses, en su tercer año de educación
primaria con adquisición de conocimiento normal y sin fracaso escolar, consultó
a especialistas debido a las crecientes dificultades en el proceso de adquisición
de escritura con respecto a su grupo escolar. Estas alteraciones en la escritura
no fueron acompañadas por ningún otro trastorno de aprendizaje específico en
lectura o habilidades aritméticas.
El paciente fue hospitalizado a la edad de 4 años y 6 meses,
presentando un bajo nivel de conciencia y vómitos. Después de 6 días,
comenzó a mostrar síntomas de hipertermia con dolores de cabeza
episódicos, acompañados de dolor abdominal. Durante la exploración, se
distinguía un nivel fluctuante de conciencia, con momentos de estupor.
Pudo adoptar una posición sentada aunque con temblores cefálicos y torso.
Además, fue capaz de mantenerse de pie por algunos casos, y su paseo
fue muy torpe, requiriendo ayuda. El paciente obtuvo una puntuación de
27/30 en la Escala de calificación breve de ataxia. Otros puntajes fueron (a)
marcha, 7 (caminar solo es posible con una persona acompañante); (b)
prueba de rodilla-tibia derecha, 4 (bajada bruscamente con movimientos
laterales extremadamente largos); (c) prueba de rodilla-tibia izquierda, 4
(bajada bruscamente con movimientos laterales extremadamente largos);
(d) prueba de dedo a nariz derecha, 4 (dismetría que impide que el paciente
llegue a la nariz); (e) prueba de dedo a nariz izquierda, 4 (dismetría que
impide que el paciente llegue a la nariz); (f) disartria, 2 (deterioro moderado)
y (g) anormalidades oculomotoras, 2 (seguimiento prominentemente lento,
intrusiones sacádicas y nistagmo). No hubo antecedentes personales o
familiares relacionados con el proceso.
En los análisis complementarios realizados inicialmente, se observaron los
siguientes resultados: 278 células / mm 3 ( normal,
531
<10 células / mm 3) del líquido cefalorraquídeo (70% mononuclear), el nivel de ácido
láctico fue de 13.4 mg / dl (normal, <0.15 mg / dl),
0.55 g / L de glucosa (normal, 0.32 - 0.85 g / L), 0.54 g / L de proteína
(normal, 0.25 - 0,44 g / L) y cultivo negativo. El estudio virológico presentó
formaciones de anticuerpos en oposición al virus del herpes simple. La
resonancia magnética (MRI) realizada en la fase aguda mostró T2 WI e
hiperintensidades de recuperación-inversión atenuadas por líquido y
borramiento de la diferenciación cortico-subcortical en las porciones
inferomediales del cerebelo y las amígdalas (Fig. 1 ) Con el diagnóstico de
inflamación cerebelosa aguda, se inició un tratamiento con aciclovir y
cefotaxima intravenosa. El paciente experimentó una recuperación lenta
pero progresiva de las funciones motoras durante el tratamiento en el
hospital, con mejoría del tono y disminución de los temblores; sin embargo,
dificultades de movimiento, estremecimiento, falta de coordinación de
movimiento y nistagmo estaban presentes cuando fue dado de alta del
hospital.
Cuatro años después, buscó consejos para problemas de escritura. La
exploración neurológica era normal en este momento, su marcha era normal,
podía caminar con los pies en tándem, no tenía anormalidades en la prueba
de rodilla-tibia y prueba de dedo a nariz y no tenía nistagmo: la resonancia
magnética mostró atrofia leve de la corteza cerebelosa (Fig. 2 ) y surcos
corticales prominentes y ensanchamiento del espacio subaracnoideo (Fig. 3 )
No hubo hallazgos anormales en el compartimento supratentorial.
Examen Neuropsicológico
Se aplicó un amplio conjunto de pruebas (ver Material complementario
electrónico ) Los resultados se muestran en la tabla 1 .
Figura 1. La resonancia magnética de recuperación de inversión atenuada por líquido coronal
demuestra hiperintensidad cerebelosa inferomedial bilateral que sugiere edema

cerebelosa debido a la atrofia de la corteza del cerebelo 532
Figura 2. La resonancia magnética coronal FSE-T2 WI muestra el ensanchamiento de la folia
El paciente obtuvo un cociente de inteligencia total de 105, un cociente de
inteligencia verbal de 116 y un cociente de inteligencia de rendimiento de 89.
No se registraron alteraciones en las tareas de proceso secuenciales o
simultáneas. El nivel de conocimiento adquirido fue concordante con el
procesamiento normal y con el nivel promedio esperado a su edad. La
lateralidad del niño estaba bien establecida, siendo predominantemente
diestra (cuestionario de Oldfield, cociente de lateralidad = 100). En tareas que
requirieron coordinación visuomotora y velocidad manual con su mano
derecha dominante, el rendimiento alcanzó valores promedio. Por el contrario,
se registraron leves torpezas y lentitud con la mano izquierda no dominante.
Sin embargo, no se registraron alteraciones en la percepción visual, mientras
que la exploración de las capacidades visuoespaciales registró una apraxia
visuoconstruccional menor. La ejecución de la figura compleja de Rey reveló
dificultades para localizar detalles en el espacio y obtener una forma o forma
global. No se observó hemineglecto.
Fig. 3. La resonancia magnética sagital SE-T1 muestra el cerebeloso con surcos corticales prominentes y un leve ensanchamiento del espacio subaracnoideo.
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No se registraron alteraciones del lenguaje (proceso auditivo, vocabulario
receptivo, comprensión de estructuras gramaticales, nomenclatura y fluidez
verbal). El lenguaje espontáneo fue fluido y bien articulado. No se registraron
alteraciones en la memoria inmediata, el aprendizaje o el recuerdo, utilizando
pruebas de memoria verbal y visual. No se encontraron dificultades de atención
(atención mantenida, velocidad de procesamiento, atención dividida y selectiva).
Con respecto a la exploración de las funciones ejecutivas, los resultados fueron
promedio o ligeramente superiores al promedio. La descodificación y la
comprensión de lectura estaban de acuerdo con los niveles promedio de su edad
y grupo escolar; Lo mismo ocurre en la aritmética y la resolución de problemas,
donde no se encontraron alteraciones, siendo estas ligeramente superiores al
promedio en los procedimientos de cálculo.
Análisis de escritura
Para evaluar la escritura del paciente y sus errores ortográficos, se empleó
una prueba de análisis de escritura en español (prueba TALE, ver Material
complementario electrónico ) Al comparar los resultados de las pruebas con
el rendimiento global del grupo de edad del paciente y el nivel escolar, los
errores en la copia y el dictado, especialmente las omisiones y sustituciones
de letras, lo colocan debajo del primer percentil. Teniendo en cuenta el
hecho de que el español es un idioma bastante regular en términos de
ortografía, este tipo de errores son prácticamente inexistentes en el grupo
normativo del niño. Figura 4 4 Muestra el rendimiento del dictado. Mesa 2
Muestra un análisis de los errores del paciente y de los correspondientes
al grupo de control, en función de la edad y el año escolar, con un
rendimiento escolar normal y sin necesidad de apoyo educativo específico.
La mayoría de los errores cometidos por el paciente son característicos de
una disgrafía espacial, como omisiones y duplicaciones de trazos y letras,
palabras superpuestas, espacios innecesarios entre letras y líneas
inclinadas; sin embargo, no se observó negligencia espacial. Por otra
parte, las alteraciones en el
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tabla 1 Resultados de la evaluación

neuropsicológica. Puntuación Media Dakota del Sur Z puntuaciones

IQ verbal 116 100 15 1.06

Performance IQ 89 100 15 - 0,73

IQ a escala completa 105 100 15 0,33

Procesamiento secuencial 105 100 15 0,33

Procesamiento simultáneo 87 100 15 - 0,86

Compuesto de procesamiento mental 93 100 15 - 0,46
Logro 108 100 15 0,53

Velocidad manual / mano preferida 38 38 9.05 00

Velocidad manual / mano no preferida 61 41 14,6 - 1,43

Coordinación visomotora -3 - 3.41 2,77 0,14

Atención visual 10 10 3 00

Cierre de Gestalt 55 10 3 - 1,66

Orientación de línea 17 19 4.3 4.3 - 0,46
Reconocimiento facial 41 37,00 3.00 1,33

Praxis visuoconstruccional 13,5 19,63 5.25 - 1.16

Razonamiento no verbal 99 10 3 - 0,33
Razonamiento verbal 11 10 3 0,33

Procesamiento auditivo 117 100 15 1.13

Vocabulario de reconocimiento 116 100 15 1.06

Comprensión verbal 21 16,84 2,45 1,55

Nombrar 127 100 15 1.8

Fluidez de palabras / asociación fonética 55 5.21 2.1 - 0,09

Fluidez de palabras / asociación semántica dieciséis 12,31 2.7 1,25

Memoria para oraciones 111 100 15 0,73

Aprendizaje verbal 99 100 15 - 0,06

Retraso verbal retrasado 99 100 15 - 0,06
Memoria espacial 13 10 3 1

Aprendizaje visual 11 10 3 0,33

Memoria retrasada visual 11 10 3 0,33

Atención sostenida / velocidad de procesamiento 11 10 3 0,33

Atencion dividida 44 50 11 - 0,54

Atención selectiva 90 100 15 - 0,66

Se muestran la puntuación, la media y la Funciones ejecutivas / memoria operativa 11 10 3 0,33

desviación estándar (DE). Z Funciones ejecutivas / secuenciación del motor 13 10 3 1
los puntajes también se calculan (por definición
Funciones ejecutivas / formación de conceptos 125 100 15 1,66
promedio 0 y desviación estándar 1) para la
comparación entre diferentes pruebas. En las Funciones ejecutivas / planificación 11 10 3 0,33

tareas en las que se registran los errores, las Funciones ejecutivas / interferencia 45,11 2,71 9.05 - 0,42
puntuaciones directas y las medias se presentan
Funciones ejecutivas / fluidez no verbal 29 33,1 11,46 - 0,35
en negativo. Dado que las 45 dimensiones de la
Lectura / decodificación 107 100 15 0,46
batería de prueba se comparan con un punto de
corte, se introdujo una corrección de Lectura / comprensión 105 100 15 0,33
comparación múltiple en el conjunto de datos Escritura / copia - 13 - 2,75 3.21 - 3.19
utilizando el método Bonferroni para determinar
Escritura / dictado - 28 - 0,97 1.3 - 20,79
los puntos de corte para la identificación de
problemas.
Análisis fonético 111 100 15 0,73

Aritmética / cálculo 129 129 100 15 1,66

Problemas aritméticos / aplicados 97 100 15 - 0.2 0.2

También se registró la forma de las letras con respecto a la escritura cursiva una oración sin dificultad y sin cometer ninguno de los errores detectados
e impresa, lo cual es característico de la disgrafía alográfica. A pesar de las al escribir. Cuando se les pidió que escribieran palabras sin soporte visual,
dificultades en la escritura, el paciente es capaz de deletrear y separar los errores fueron similares a los cometidos al escribir con visión.
palabras dentro de
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Fig.4. Escritura a mano del paciente en una

tarea de dictado (arriba) con el texto correcto en
español e inglés, y muestras de las palabras
escritas del paciente (abajo). Se muestran
errores de duplicación, omisión y superposición
( flechas). Corregir palabras escritas en español
e inglés ( entre paréntesis) se muestran debajo
de las palabras escritas del paciente

desviación estándar 534

para los cuales se muestran la media y la

del paciente con los del grupo de control,

escritura de dictado, al comparar los errores

Tabla 2 Clasificación de errores de la

Tipo de errores Dictado (palabras = 62)

Paciente Control de grupo ( N = 15)

Media Dakota del Sur

Omisión de accidente cerebrovascular 15 0,0667 0.2582

Repetición de carrera 3 0,0667 0.2582

Omisión de carta 44 0,5333 0.8338

Repetición de letras 1 0.0000 0.0000

Espacios innecesarios (> 2 mm) 23 0.2000 0,7746

Letras superpuestas 00 0.0000 0.0000

Palabras superpuestas 55 0.0000 0.0000

Líneas inclinadas (> 10 mm) + + en 6

Negligencia izquierda - -
Alteraciones en forma de letras cursivas / impresas + -
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Discusión
La disgrafía espacial siempre se ha asociado con lesiones localizadas en el
lóbulo parietal derecho y, más recientemente, con daño en el cerebelo,
ambos difundidos por atrofia [ 5 5 ] así como lesiones focales izquierdas
debido a daño vascular en adultos [ 6 6 ] Nuestro caso presenta
características similares, con la excepción de que el daño cerebeloso se
produjo durante la adquisición de habilidades de escritura; sin embargo, el
desarrollo cerebeloso conllevó algunos errores característicos de disgrafía
espacial asociados con la atrofia del cerebelo, que aún persistían en el
momento del estudio. Nuestro caso muestra proporcionalmente más errores
que los descritos en adultos, tal vez debido a la edad de nuestro paciente.
También vale la pena notar que en español, la adquisición de ortografía es
facilitada por una correspondencia directa de fonemas a grafemas, y por lo
tanto, este tipo de errores son muy poco comunes. Como es el caso en el
estudio más reciente en la literatura sobre adultos, la escritura de nuestro
paciente no empeora cuando se le pide que escriba con los ojos vendados. 6
6 ] Los estudios citados no mencionan si se realizaron pruebas de copia para
evaluar la escritura además del dictado. Cabe señalar que los errores en la
copia son comparativamente menores que los del dictado. Esta discrepancia
está asociada con un déficit en las representaciones alográficas que podrían
afectar las tareas en las que no se proporciona la forma de la carta, como en
la copia [ 7 7 ]; Las modificaciones en forma de letras cursivas o impresas
escritas por el paciente pueden interpretarse igualmente. Los errores
cometidos por nuestro paciente no incluyen sustituciones de letras con
forma similar, excepto cuando la letra " una " es reemplazado por
" o ", que puede deberse a un accidente cerebrovascular faltante o también a una
sustitución de letras, que son características de la disgrafía alográfica. Por otro
lado, el paciente muestra un fuerte déficit y errores en la ejecución de patrones
motores gráficos, que afectan la formación y el orden de las letras, la separación
de palabras y el uso de líneas rectas características de la disgrafía espacial. La
ausencia de pruebas de imágenes mentales para niños que utilizan alografías ha
hecho que sea imposible caracterizar mejor la disgrafía periférica observada en
nuestro paciente.
La investigación entre la población pediátrica con patologías congénitas del
cerebelo a menudo muestra una incapacidad cognitiva severa, lo que sugiere que el
cerebelo es indispensable para obtener un desarrollo cognitivo apropiado [ 8 ] Por el
contrario, los estudios de lesiones en niños y adolescentes con lesiones cerebelosas
focales son insuficientes para demostrar la participación cerebelosa en la cognición [ 9
9 ] Se han descrito alteraciones del lenguaje y funciones secuenciales en niños
después de la cerebelitis [ 10 ] Los niños con tumores infratentoriales muestran
problemas visuoespaciales, de secuenciación del lenguaje y de memoria. Algunos
estudios muestran que el daño cerebeloso derecho está relacionado con una meseta
de habilidades lingüísticas, y el daño cerebeloso izquierdo puede estar relacionado
con habilidades visuoespaciales deterioradas [ 11 - 13 ]
535
Sin embargo, los estudios con series más grandes [ 14 ] que hacen una comparación
del perfil neuropsicológico de los niños después de la resección del tumor no ha
encontrado un perfil relacionado con la ubicación. En adultos, un cerebelo cruzado - se
informó diasquisis cerebral. Estudios recientes en pacientes con lesiones cerebelosas
[ 15 , dieciséis ] y con neuroimagen funcional mediante tomografía computarizada por
emisión de fotón único [ 17 , 18 años ] y resonancia magnética funcional [ 19 ] muestran
una organización funcional lateralizada del cerebelo, que relaciona las funciones
lingüísticas con el hemisferio derecho del cerebelo y las funciones visoespaciales con
el hemisferio izquierdo del cerebelo.
El papel del cerebelo en procesos visoespaciales y visoconstructivos a través
del cerebelo asociado - las conexiones parietales se han analizado ampliamente en
adultos [ 20 ] El cerebelo está involucrado en la representación de la información
temporal no solo en el control motor sino también en la percepción, que optimiza
la calidad sensorial para coordinar los procesos. Por lo tanto, las habilidades
visuoespaciales dependen de la participación cerebelosa [ 21 ] Además, además de
la disgrafía, nuestro caso también presenta una apraxia visuoconstructiva leve,
una asociación igualmente registrada en un caso anterior de un adulto [ 6 6 ] Es
importante notar que las dificultades en la escritura son más graves que los
síntomas de la apraxia visuoconstructiva (ver Tabla 2 ), por lo que los problemas de
escritura no pueden explicarse por apraxia en nuestro caso. La escritura a mano
del paciente no muestra características de agrafia apráxica (formación de letras
distorsionadas, incompletas, vacilantes e imprecisas), y las palabras no son
cadenas de garabatos ilegibles, que también se han asociado con daño
cerebeloso derecho [ 18 años ]
El cerebelo compara las órdenes motoras de movimientos intencionales
con la retroalimentación aferente del movimiento actual, lo que permite la
detección de errores y el ajuste de los movimientos requeridos. Los patrones
motores gráficos, que constituyen la escritura, requieren un monitoreo
constante a través de procesos de retroalimentación sensorial, visual y
propioceptiva, que analizan si los trazos y las letras se han producido
correctamente [ 22 ] Las lesiones cerebelosas como las que presenta nuestro
paciente pueden producir una descoordinación entre la planificación de los
patrones gráficos generados por las estructuras supratentoriales y las
aferentes propioceptivas durante la ejecución de los movimientos de
escritura en curso [ 6 6 , 7 7 ] La red funcional responsable del control
periférico de la escritura puede incluir el cerebelo y las estructuras
supratentoriales, además de las observaciones clásicas de la disgrafía
periférica, no solo en adultos sino también en niños.
La investigación actual señala la idea de que el cerebelo tiene un papel
relevante en las diversas etapas de ejecución de los procesos cognitivos [ 23 ,
24 ], tanto una vez que se han adquirido, como también en su desarrollo, y
podrían causar una deficiencia específica similar a las causadas en adultos
después del daño adquirido en el cerebelo [ 25 ] Este caso es una ilustración,
y como Mariën [ 26 ] dice, topográfico funcional
536
la organización aún no se ha aclarado, aunque hay alguna evidencia de
una cierta organización funcional lateralizada en la modulación cognitiva
del cerebelo.
Agradecimientos Se agradece a Ignacio González Vañó por la revisión del texto en
inglés.
Conflicto de intereses Ninguna.
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