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COLABORACIONES

BOL. S VASCO-NAV PEDIATR 2000; 34: 81-84

Sustitucin esofgica por estenosis infecciosa en nios Haurrenganako ordezte esofagikoa estenosi infekziosoarengatik
J.A. Tovar1 , M. Daz1, N. Leal1, P. Olivares1, J. Larrauri 2

Departamento de Ciruga Peditrica. 2De-

partamento de Anatoma Patolgica, Hospital Universitario La Paz, Madrid Correspondencia: A. Tovar, DepartamenJ. to de Ciruga Peditrica, Hospital Universitario La Paz, P. de la Castellana, 261, 28046 Madrid. e-mail: jatovar@hulp.insalud.es

RESUMEN in whom repeated pneumatic dilatations Presentamos dos raros casos de esofagitis failed to relieve stricture. Both patients infecciosas causantes de estenosis que requiriecould ultimately be treated successfully ron sustitucin esofgica. Una fue debida- a vi with colonic transposition. rus del herpes en un chico de 14 aos y la otra, causada por Candida albicans apareci en una KEY WORDS nia de 8 aos con candidiasis mucocutnea Esophagus; Esophagitis; Herpes; Virus; crnica. La infeccin fue la causa nica de la leCandida; Stricture; Replacement; Colon. sin en ambos pacientes en quienes las dilataciones repetidas no bastaron para tratarla. Ambos pacientes pudieron finalmente ser curados INTRODUCCIN mediante transposicin clica para sustituir el esfago. La esofagitis debida a infecciones por Candida albicans por virus del herpes es o PALABRAS CLAVE observada con relativa frecuencia en paEsfago; Esofagitis; e r p e s ;V i r u s ;C a n d i cientes inmunosuprimidos o tumorales en H da; Estenosis; Sustitucin; Colon. quienes la capacidad de defensa contra estos agentes puede estar disminuida. Sin emLABURPENA bargo, estas causas de inflamacin de la muEsofagitis infekziosoaren bi kasu xelecosa esofgica son muy raras en individuos bre aurkezten ditugu, ordezte esofagikoa sin tales enfermedades. Muy rara vez las behar izan zutenak. Bat herpesaren birusaesofagitis infecciosas causan hemorragia, gatik izan zen 14 urteko mutiko batengan, perforacin, pseudodivertculo o estenoeta bestea Candida albicansek sortua 8 urtesis y en tales casos los tratamientos con aciko neskato batengan, zeinak candidiasis clovir o ketoconazol suelen bastar. El tratamukokutaneo kronikoa baitzuen. Infekzioa miento quirrgico de una complicacin o izan zen lesioaren kausa bakarra bi paincluso la sustitucin esofgica slo son nezienteengan, eta errepikapenezko dilatacesarias muy excepcionalmente. Presentazioak ez ziren sendatzeko adina izan. Biak mos dos casos de estenosis refractarias al sendatu ziren esofagoa ordezteko transpotratamiento conservador debidas respectisizio kolikoaren bidez. vamente a herpes virus y a infeccin por Candidaen un chico de 14 aos y una nia FUNTSEZKO HITZAK de 8 que requirieron sustitucin esofgica Esofagoa;Esofagitisa; Herpesa;Birusa; tras el fallo del tratamiento etiolgico y de Candida; Estenosia; Ordeztea; Kolona repetidas dilataciones. ABSTRACT
We report on two unusual cases of severe infectious esophagitis causing strictures that ultimately required esophageal replacement. One was due to herpes virus infection in a 14 year-old boy and the other one, caused by Candida albicans,ppeared a in a 8 year-old girl suffering from chronic mucocutaneous candidiasis. Infection was the only cause for the lesion in both patients

CASOS CLNICOS
Caso 1 Muchacho de 14 aos sin historial previo de enfermedad que empez sbitamente con disfagia, regurgitacin y dolor retroesternal que duraron varios meses durante los que se produjo una prdida progresiva de peso. El trnsito baritado re-

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lataciones neumticas del esfago estrecho que permitieron mejoras temporales decidimos, un ao despus del diagnstico, proceder a la sustitucin esofgica. La operacin se realiz a travs del hiato esofgico con un trasplante ileoclico isoperistltico basado en un pedculo ileocecoclico situado en el lecho del esfago nativo que fue extirpado. Tras un postoperatorio sin complicaciones, el paciente come normalmente y en la actualidad, seis aos despus, permanece sin sntomas y hace vida normal. Caso 2 Nia de 8 aos con sordera congnita de percepcin y candidiasis mucocutnea crnica diagnosticada a la edad de tres aos tras infecciones repetidas por este hongo. Cuando tena 5 aos comenz con disfagia progresiva que empeoraba con los brotes de infeccin mucocutnea. Mediante trnsito baritado se demostr una estenosis esofgica que se trat en su hospital de origen con un nmero considerable de dilataciones neumticas ayudadas por una gastrostoma percutnea. A su ingreso en nuestro centro tena mltiples lesiones cutneo-mucosas debidas a su infeccin por M o n i l i a (Fig. 2, A y B) y el estudio inmunolgico completo revel una inmunidad humoral normal y una inmunidad celular igualmente normal excepto por una disminucin mniFigura 1. Biopsias esofgicas del paciente con esofagitis herptica. A: infiltracin leucocitaria difusa con ma abundantes linfocitos y clulas multinucleadas gigantes (H+E, x 400). B: tincin inmunohistoqumica con de la relacin CD4/CD8 y una ausencia anticuerpos antiherpes virus. Se ven clulas con cuerpos de inclusin redondeados fuertemente teidos. completa y aislada de reactividad cutnea al antigno de Candida.La respuesta linfovel una estenosis esofgica severa que copos de inclusin que se tean positivacitaria in vitro al mitgeno de C a n d i d a a menzaba en la unin del los tercios supemente con anticuerpos antiherpes virus 1/100 y 1/10 fue negativa mientras que las rior y medio y continuaba hacia abajo con (Fig. 1, A y B), as como evidencia de sorespuestas a los mitgenos PHA, ConA, un patrn de mucosa irregular. La endosbreinfeccin por Candida.La pH-metra PWM y OKY3 fueron normales. La paciencopia mostr una estenosis concntrica graesofgica prolongada realizada despus te tena una estenosis irregular con varios ve, pero que pudo ser dilatada adecuadade la dilatacin nos permiti descartar la senos periestenticos esofgicos, debida a mente con balones neumticos. Durante existencia de reflujo gastroesofgico. Un dilataciones previas y probablemente a una este procedimiento se tomaron biopsias estudio inmunolgico completo revel un perforacin, as como abundantes lesiones mucosas que revelaron la presencia de csistema defensivo inmunitario perfectade Candida.La estenosis fue considerada inlulas gigantes multinucleadas y de cuermente competente. Tras 6 sesiones de ditratable por medios conservadores y se pro-

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SUSTITUCIN ESOFGICA POR ESTENOSIS INFECCIOSA EN NIOS

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La infeccin por herpesvirus es comn en el nio y muchos individuos poseen anticuerpos tipo I tras haber sufrido un cuadro catarral inespecfico con fiebre, mialgia y ocasionalmente lesiones vesiculares en la faringe. La afectacin esofgica puede causar disfagia y/u odinofagia. En sujetos por lo dems normales esta infeccin esofgica que es aguda, benigna y autolimitada, cura en 10 a 12 das(6). Este tipo de esofagitis se ha encontrado ocasionalmente en nios previamente sanos con inmunidad celular y humoral normales(7-12). A esta edad la mayora de los casos evolucionan favorablemente con slo tratamiento sintomtico y no dejan secuelas, siendo muy raras la ulceracin y la hemorragia. Rattner y cols. publicaron en 1985 un caso de esofagitis herptica en un adulto con leucemia crnica en quien la hemorragia fue masiva(13). Las lesiones eran compatibles con el diagnstico de esofagitis por reflujo y se trataron, en consecuencia, con inhibidores de la secrecin gstrica. El diagnstico de la etiologa herptica solamente se hizo al hallar inclusiones intranucleares y clulas multinucleadas en las biopsias. La hemorragia persisti a pesar del tratamiento hasta que se introdujo en ste el agente antiviral aciclovir con resultados espectaculares. La perforacin espontnea del esfago en infecciones del rgano puede ocurrir a relativamente bajas presiones(14), pero la esofaFigura 2. Lesiones superficiales de la paciente con candidiasis mucocutnea crnica. A: se aprecian numero(15) sas placas monilisicas en la mayor parte del cuerpo. B: en los genitales externos estas lesiones se hacengitis herptica causa raras veces estenosis ulcerosas. y creemos que no ha sido publicado caso alguno hasta ahora en el que haya sido necepuso una sustitucin esofgica que se llev DISCUSIN saria una sustitucin esofgica. a cabo tras un tratamiento enrgico con anEl diagnstico definitivo de esofagitis fotericina B. Se utiliz un segmento clico Tanto la esofagitis por herpes como por herptica se basa en los hallazgos de la biopizquierdo-transverso con pedculo clico izCandida albicans sido encontradas en pahan sia consistentes en la presencia de clulas quierdo colocado a travs del hiato en el lecientes neoplsicos o inmunodeprimidos y epiteliales con cuerpos eosinoflicos intracho del esfago nativo tras su extirpacin han sido ms frecuentes desde la aparicin nucleares rodeados por una zona plida sin complicaciones. La nia se encuentra y extensin por el mundo del virus HIV(1-5), adems de grandes clulas multinucleaperfectamente desde entonces aunque tiepero son raras en pacientes inmunocompedas(16). Sin embargo, la presencia de dichas ne naturalmente lesiones mucocutneas pertentes en quienes originan complicaciones clulas no simpre refleja el origen viral de sistentes. muy rara vez. la enfermedad(17) y en ocasiones son nece-

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sarias investigaciones inmunohistoqumicas y electromicroscpicas(18, 19). La esofagitis candidisica es frecuente en adultos con competencia inmune disminuda(3,5,20,21) y tambin en nios con dicha deficiencia(22-24). En muy raros casos la infeccin puede conducir a complicaciones como perforacin(25) o estenosis(15, 26-29). La probabilidad de que se produzcan lesiones esofgicas en la candidiasis mucocutnea crnica es mayor(30-33). El esfago es con frecuencia estrecho en adultos con esta enfermedad(30) y algo menor en nios(32). Kornblut estudi 12 pacientes con candidiasis mucocutnea crnica de los que 5 tenan afectacin esofgica y 1 solamente estenosis. Se trataba de un nio de 5 aos que requiri una gastrostoma para realizar dilataciones retrgradas(34). En nuestro segundo paciente la enfermedad esofgica se produjo en este contexto de severa disfuncin celular ante la Candida albicans el fallo de y las dilataciones acompaadas de vigoroso tratamiento antifngico, nos condujo a indicar una sustitucin del esfago que pudo hacerse con xito aun en el cuadro de dicha enfermedad.

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